ASQC[ACION DE ClRUGIA DE BARCELONA

Sesi6n del día 29 de noviembre de 1969

MIOSITTS OSIFICANTE CIRCUNSCRITA

L. FEnNÁNDEZ-Cnuz, J. VILA

La miositis osificante circunscrita consiste en w1a osificación heterotó­pica, situada generalmeule en el tejido conectivo denso (fascias, tendones, aponeurosis) o en el músculo estriado. Sería la consecuencia de al~eracio­nes inflamatorias y microhemorrágicas, debidas a traumatismos violentos o microtraumatismos repetidos, que a través de una fase fibroblástica terminan en la osificación. Sin embargo, tan sólo en la mitad de los casos se presentan antecedentes traumáticos evidentes.

Los términos m. o. implican la condición en la cual hay una formación de hueso en el músculo, como el resultado de una lesión del tejido muscular. No obstante, en este proceso no siempre hay actividad inflamatoria y algunas veces no compromete al músculo.

Suele aparecer en los casos de lesiones íntimamente relacionadas con el hueso y la neoformación ele tejido óseo patte del periostio desplazado. Sin embargo, en otras ocasiones es posible que fibroblastos indiferenciados, completamenle independientes del hueso, puedan diferenciarse en osteo­blastos, lo cual explica la miositis osificante circunscrita sin relación con es­hucturas óseas.

De ahí que baya recibido diferentes denominaciones: exóstosis traumá­tica, osificación músculo-tendinosa, mio-osteosis b·aumática, osteoma muscu­lar, formación traumática de hueso parosteal, etc.

RHoAos .Y BLlJMC:F.HT y recientemente FLYNN y GRAHAMM (1964) pre­fieren el término de "osteoblastoma no relacionado con el hueso, h.istoló­gicamenle idéulico al sarcoma ostcogénico y clínicamente benigno".

El dian6stico de csla afección es inlportante desde el punto de vista quirúrgico para evitar innecesarias amputaciones mutilantes.

REVISIÓN DE LA T.!TEMT'OHA.- El primer caso de miositis osificante fue descrito por Guy PATlN, en 1692. FRECKE, en 1740, y CoPPING, en 1741, publi<::aron algunos casos similares a los descritos por GUY PATIN.

14 A,'\ALES. SI::CClÓN CIRUGÍA

H.AssE, en 1832, publicó una clara y concisa descripción ele las osifica­ciones en el pectoral mayor y en el músculo deltoides en reclutas de infantería

prusianos. En 1860, BULIIAJC describió dos tipos de la enfermedad: una forma pro-

gresiva y otra circunscrita. MÜNCHMEYER, en 1869, recopiló 12 casos de la literatura y dio una des-

cripción exacta de la enfermedad. SHIPLEY y Gl\UCA propusieron LLOa clasificación general de la m. o. en

cuah·o grupos: 1) Miositis osi.fico.nte circunscrita, generalmente COl10cida como osteoma

muscular, que aparece en las zonas sometidas a repetidos traumas o irrita­

taciones. 2) Miositis osificante, también localizada en un lugar del organismo

que ha sufrido un trauma único violento.

Frc. 1. - H. E. 150 X. Estructura laxa de pequeñas células estrelladas. A la· izquierda de la figura aparecen t1·abéculas osteoiclcs.

Fxc. 2. - H. E. 600 X. Mayor aumento de la imagen a11terior, donde se aprecia. un ~oll· morfismo nuclear falsamente sugestivo de malignidad. El tejido recuerda el mesénqu1ma

embrionario. F1c. 3. - H. E. 150 X. Zona hipercelular cuyos núcleos se ven cortados en distintas dire~· ciones. En el ángulo inferior izquierdo, hay un área de diferenciación condroide con calcl·

ficación. Fxc. 4. - IT. E. 150 X. Otra zona cartilaginosa con depósito de sales cálcicas.

FEHNÁNOEZ·CllUZ Y C:OT.. ~UOSITIS OSIFIC;\.NTE 15

3) Miositis osificante localizacút en un solo músculo, sin historia anterior de trauma u otros factores causales conocidos, que se descubre accidental­mente.

4) Miositis osificante progresiw.-Suele aparecer en los niños, en for­ma de masas pastosas en el tejido conectivo de la espalda, cuello y miembros (miositis fibrosa progresiva). Estas masas sufren inexorablemente una cal­cificación y osificación, dando lugar a la aparición de placas de verdadero hueso en el cuello, región paraespinal y parte proximal de las el!.i:remidades.

FrG. 5.- H. E. 600 X. Típico aspecto de los condrocitos algunos de los cuales, se reúnen en grupos isogénicos.

FrG. 6.- II. E. 15{) X. En el centro, zona osteoide rodeada periféricamenle de zonas condroides c~IciJicadas.

FrG. 7.- H. E. 60 X. Formación de una Lrabécula ósea, en 1:1! periferia de la lesión. FrG. 8. - H. E . 150 X. Antigua zona hemorr:ígica, con abundante pigmento hemálico inlra·

celular y ~pnrición ele células gigantes multinucleadas.

La lengua, los músculos faríngeos, el diafragma y los músculos lisos no suelen afectarse. En el cmso evolutivo de la enfermedad, los sujetos pueden presen­tar tal grado do afectación que llegan hasta la iumoviliclad total (homb1·es petrificados). Es una afección congénita con herencia dominante, de nahU'a­leza desconocida.

La m. o. circunscri ta está asociada con ciertas ocupaciones profesionales. Los lugares de elección son aquellos músculos expuestos a lesiones repetidas.

2.

16 ANALES. SECClÓ:-1 CU\l;CU

En esta afección ningún grupo de edad está inmune, siendo los individuo~ jóvenes los más frecuentemente afectados.

Algunas localizaciones se han considerado como típicas de los deportis­tas: asi los "jockeys" desarrollan el "hueso de jinete" en los músculos adduc­tores de la cadera. Los velocistas, en los músculos gemelos (POLLACco) y en los músculos anteroexternos de la pierna (BAL,rus); los lanzadores de "base- 1-ball", en el braquial anterior y en el bíceps braquial. 1

STRAUSS (1923) publicó 124 casos de rniositis osificante traumática re­cogidos de la literatura, con la siguiente distJibución anatómica: 64 en los músculos Hexores del brazo, siendo el braquial el más frecuentemente afec­tado; 43 en el cuadriceps femoral; 13 en los músculos adductores del muslo; 2 en los músculos glúteos; l en los músculos tenares; y 1 en el músculo tem­poral.

En la recopilación llevada a cabo por GESCHICKTER y MASTERITZ (1938) de 23 pacientes con miositis osificante circunscrita, el sitio de localización fue el siguiente: 14 en el muslo, 3 en el brazo, 2 en el codo y 1 en e~ cuello y músculos lumbares, respectivamente. ·

La osificación, pues, puede tener lugar en casi todos los músculos, pero los más frecuentemente afectados son los músculos anteriores de la cadera y el braquial anterior (ScHULTZ y BINI\'IE).

La localización en la región glútea, según AnA-\fS, DENNY BROWN y BI.NNE, es bastante rara.

La hemorragia muscular y la formación de un hematoma es un antece­dente que se encuentra con frecuencia, si bien no parece ser esencial en todos los casos. En un intervalo de 1 a 4 semanas después del trauma inicial, aparece una masa dolorosa en el músculo afectado. Es fácilmente r palpable y puede limitar progresivamente la movilidad dependiendo de su posición y extensión.

El examen radiológico en la fase precoz no revela a menudo signos de calcificación. En la mayoría de los pacientes se encuentra un tumor con lí­mites más o menos recortados, osificado en parte, que si se radiografía en una sola proyección, proporciona algunas veces imágenes de inserción ósea.

Algunas osificaciones profundas contactan con la corlical del hueso sub­yacente, pudiendo incluso provocar reacción perióstica. Sin embargo, prac· ticando radiografías esteroscópicas se comprueba la indemnidad de la corti· cal, dato que permite la diferenciación con el sarcoma osteogénico. A medida que la lesión progresa se advierte un incremento de la osificación, hasta que las imágenes radiológicas demuestran sin lugar a dudas la benignidad del proceso.

ANATOMÍA PATOLÓGICA. - Inicialmente se aprecia edema difuso y te· jido de granulación. La existencia de hemorragias recientes o antiguas se pone de manifiesto por la presencia de hematíes y 1 o hemosiderina. La pro-

FERN;\!\"'DEZ-CRUZ Y COL. MIOSTTIS OSIFICANTE 17

liferación de fibroblastos puede ser muy marcada y progresa basta la forma­ción de cartílagos y lmeso esponjoso. La calcificación no está presente al comienzo sino después de la formación de tejido osteoide.

Las fibras musculares no están primariamente envueltas en el proceso de osificación, pero están incorporadas y comprimidas en la fibrosis y en el tejido calcificante. La destrucción del músculo puede ser secundaria a los efectos de presión y dislocación.

Durante el curso del proceso (por ejemplo, considerando una lesión de 6 meses de duración) las áieas situadas centralmente pueden ser celulares, planteando problemas de diagnóstico diferencial con un osteosarcoma, ha­biéndose realizado hemipelvectomfas y amputaciones de extremidades por diagnósticos erróneos; la zona intermedia de la lesión, presenta una estructura bien ordenada constituida por tejido osteoide poco definido; mientras que en la perifería de la lesión se observa una excelente maduración ósea con osificación (maduración centrifuga).

Esta característica maduración progresiva del tejido hacia la periferia ("zona phenomenon") es muy importante para el diagnóstico diferencial con los osteosarcomas, los cuales no presentan estas tres zonas.

En lesiones antiguas puede haber escasa reacción inflamatoria e incluso puede no existir, apreciándose por el contrario, un hueso duro y densa­mente calcificado. Si esta lesión no se extirpa, sufre una progresiva madura­ción ósea f01mándose una cubierta cartilaginosa; si después de este proceso se extirpa al cabo de unos años aquélla ha adquirido las características macro y microscópicas de un osteocondroma.

FrG. 9

18 A.-.;A.LES. SECCIÓN CIRUelA

PATOGENIA.- Se han dado innumerables teorías para explicar la forma­

ción de tejido óseo en el músculo: 1.0 Traumatización del periostio y del hueso adyacente, con el des­

plazamiento de osteoblastos denb·o del músculo y formación subsiguiente ele

tejido óseo. 2.0 Activación de los injertos de pe1iostio ya presentes en el músculo por

b·aumas o hemorragias. 3.0 Metaplasia del fibrocartílago normal constituyente de muchos ten­

dones musculares. 4.o Metaplasia del tejido conectivo intersticial en tejido óseo.

Nosotros, así como los doctores Pnrr..ACHS )' VE~RELL- que se ha11

ocupado ampliamente del tema-, creemos que el mecanismo de formación

de hueso heterotópico se explica por los estudios de L-EmCHE y PoLic,mo

sobre el carácter pluripotencial de las células conectivas indiferenciadas de

origen mesenquimatoso. Como indican estos autores el organismo sólo tiene

un modo de elaborar hueso: a) Creación de un medio conjuntivo osificable. b) Fijación en el mismo de sales cálcicas liberadas de un depósito

calcáreo vecino. ' Para la creación de un medio conjuntivo osificable el tejido conjuntivo

joven, que será la mabiz del hueso heterotópico, se formará a consecuencia

de un retorno del tejido conjuntivo preexistente al estado embrionario. Esto

puede ocurrir bajo las dos circunstancias siguientes: En el origen de la OSÍ· r ficación heterotópica con frecuencia interviene la formación de un hematoma.

El coágulo formado es invadido por tejido conjuntivo que lo organiza trans- r formándolo en tejido conjuntivo joven que se halla infilb·ado por un edema

producido por modificaciones ch·culatorias locales. De esta forma, el coágulo

se transforma en un medio osificable sobre el cual se producirá el depósito

de sales cálcicas y posteriormente la osificación. 1

En otros casos, el medio osificable se produce sin que exista la formación 1

de un hematoma y sería debido a la consecuencia de un traumatismo que

al actuar sobre un tejido conjuntivo provoca su regresión al estado de tejido

conjuntivo embrionario. Para que la matriz conjuntiva pase a constituirse en hueso es necesario

que sobre la misma se depositen sales de calcio. El calcio de la sangre no se

deposita tlir~ctamente sobre la matriz conjuntiva; ésta fija únicamente las

sales de calcio que son liberadas de un foco cálcico situado en su vecindad.

Se trata de un fenómeno de mutación cálcica local. Toda osificación hete­

rotópica se hace según LE:rucrm y PoLICARD en la vecindad de un depósito

calcáreo o de un foco de concentración fosfocalcárea. En las osificaciones musculares que se forman en la vecindad del hueso,

el depósito de calcio constituido por el mismo hueso, el cual bajo la acción t de la hiperemia post-b·aumática sufre una descalcificación, con lo que

se crea una atmósfera cálcica que al hallar el medio osificable apropiado se

l."JW.NÁNDEZ- CRIT.l Y COL. ?IIIOS1Tl$ OS1F1CANTE 19

produce la fijación de las sales de calcio, constituyendo la osificación he­terotópica. También como fuente de concentración fosfocálcica pueden ac­tuar los focos de necrosis sobre los que se depositan las sales de calcio.

Pero el hueso aparte de suministrar las sales fosfocálcicas desarrolla el llamado por McLEAN y URIST "el fenómeno de inducción osteogénica", según el cual un tejido puede ejercer estímulos sobre otro tejido con el que está en contacto; en este caso el tejido óseo desarrolla su capacidad de induc-

Frc. 10

ción osteogénica sobre los tejidos vecinos. Esta capacidad osteogénica se ejerce por medio de 1.ma sustancia todavía mal conocida.

Sin embargo, para que se desarrolle el fenómeno de inducción es ne­cesario el concurso de otras circunstancias. Aquí nos remitimos a las inte­resantes experiencias de BASSET.

Son de gran interés las observaciones llevadas a cabo por CAULET, ADNED, PwoT, GouGEON y HoPFNER (1969) sobre la histoquimia y las alteraciones ult.raestructurales de la miositis osificante circunsclita. En este sentido los antorr.s citados destacm U1'l hecho de gran interés sobre el aspecto particular de las fibras del colágeno en la vecindad de las zonas de osificación, ya que poseen una periodicidad diferente a la de las fibras normales. Esta periodi­cidad es variable, pero siempre más corta que el período normal de 640 angstroms; las mediciones oscilan entre 280 y 350 angstroms.

McKusrCK (1966) clasifica a la miositis osificante dentro del cuadro de afecciones del tejido conjuntivo de origen genético. Las obse1vaciones sobre el colágeno anormal con período corto a nivel del mesénquima osificable, aportan un argumento a favor de esta hip6tesis.

20 A.."ALES. SECCIÓN ClRUGrA

Degeneración maligna: Se ha descríto la degeneración sru:comatosa de la m. o. y de hematomas calcificantes, pero ello es muy raro; la mayoria

de autores (entre otros AcKERMAN y IúsSANE) creen que estos casos eran inicialmente osteosarcomas parostales.

No obstante, Flli.'E y STOUT revisaron 12 casos de la literatura y con­cluyeron que en 7 casos la degeneración sarcomatosa estaba justificada. Dos

casos han sido vistos personalmente por PACK y BRAUND. Recientemente SHANOF, SPIRA y HA.JIDY han observado la degeneración sarcomatosa en

un caso de miositis osificante situada en la región yuxtamandibular.

DIAGNÓSTICO DIFERENCIAL. - El diagnóstico diferencial histológico es

particularmente difícil con 1os osteosarcomas extraesqueléticos (osteosarcomas

de partes blandas). Existen numerosos casos de m. o. diagnosticados errónea­mente de osteosarcomas. Aparte de la maduración centrífuga ("zona phe­nomenon") la m. o. es una lesión que contiene mucho más tejido fibroso

y menos polimorfismo celular y osteoide atípico que en el caso de un osteo­

sarcoma. Además la mayoría de osleosarcomas extraesqueléticos producen poco tejido osteoide y se componen predominantemente de tejido fibrosar­

comatoso. Otra lesión a tener en cuenta en el diagnóstico diferencial, si bien difiere

de la m. o., es la miositis proliferante (KEro~); ésta es posiblemente una variante de la fasciítis nodular seudosarcomatosa y consiste en una prolife­

ración de capilares y fibroblastos jóvenes. Es característica la presencia de grandes células eosinófilas de aspecto ganglionar, que posiblemente represen­

tan fibras musculares regenerativas y que no deben confundirse con rabclo­mioblastos.

Finalmente, deben considerarse las calcificaciones patológicas para hacer el diagnóstico diferencial con aquellos casos de m. o. en los que todavía no

se ha llegado a la fase de formación de hueso, ya que cuando esto ocurre, el problema diagnóstico ya no existe. Se distinguen tres tipos de calcificación

patológica: 1.0 ) Calcínosis.- En la primera fase, el depósito de Ca, se produce en

tejidos degenerados o necrobióticos y en diversos procesos: lesiones tuber­culosas y arterioescleróticas, tumores (meningioma, neuroblastoma), muerte

fetal intrauterina o embarazos ectópicos (lithopedium). En este tipo de cal­cificación, la alcalinidad total de los tejidos afectos, parece ser un factor

importante en la precipitación del Ca. 2.0 ) Calcificación metastásica. -Existe una hipercalcemia plasmáticn

que es la causa del depósito ele Ca en diversos tejidos que no se hallan alterados inicialmente. Por lo tanto, se observará en la enfermedad ósea

de Recklinghausen (hiperpatiroidismo primario), en el raquitismo renal, en

la hipervitaminosis D y en la osteolisis neoplásica. 3.0 ) La calcinosis o calcificación cutánea, de la que existen dos formas,

nna circunscrita ~· otra generalizada. A veces se asocia a una esclerodermia.

FERNÁl\'DEZ·CRUZ Y COL. MlOSlTlS OSlFICANTE 21

Dado que esta afección plantea interesantes observaciones de orden cllnico y de un diagn6stico histopatol6gico cuidadoso vamos a presentar un caso de m. o. c. en la región glútea, localización que, como hemos visto en la descripción de los hallazgos de diversos autores, es bastante rara.

CASO cLÍNICO. - Se tmta de un varón de 27 años (historia clínica núm. 1586), soltero, de profesión mecánico de coches y sin antecedentes clínicos de interés.

Hace 3 meses, mientras se duchaba notó una tumoración dura, no dolo­rosa, del tamaño de un huevo de paloma en región glútea derecha. Como no le producía molestias, no le dio importancia.

A los 8 días, a consecuencia de un traumatismo en la cadera derecha por un golpe con una herramienta, empezó a notar molestias dolorosas en la citada tumoración, como si se le contrajera la zona. Las molestias fueron aumentando en intensidad hasta tal punto que tuvo que abandonar el trabajo.

El enfermo relata que cuando camina o hace ejercicio le desaparecen las molestias dolorosas, pero cuando permanece ·en reposo, al cabo de 5-10 minutos reaparecen de nuevo los dolores.

Visitado por un facultativo le practicó una Rx y le aconsejó el tratamiento quirúrgico.

E1-ploraci6n clínica: Hcgión glútea derecha: l spección normal. Palpación: Tumoración dura de consistencia leñosa, de 4 oro de longitud,

no adherida al plano óseo ni a la piel. La contracción de la e~tremidad infe­rior derecha pone de manifiesto la íntima relación de la tumoración con el plano muscular.

Pruebas bioqtúmicas: Normales. Intervención. quirúrgica: Incisión en nalga derecha por encima de la tumo­

ración siguiendo las líneas de Langer. Se encuentra una tumoración dura incluida dentro de las fibras musculares

del glúteo menor. La tumoración se extiend :: en la misma dirección de las fibras; tiene unas dimensiones de 10 cm de longitud, que pm arriba llega casi a las inserciones del isquion y por debajo hasta un través de dedo del trocánter mayor.

Se practica una biopsia peroperatoria con el resultado de tejido fibroso con calcificaciones, demostrando la benignidad del proceso.

Disección y extirpación de la tumoración. Cierre de los músculos con catgut. Drenaje aspirativo. Piel con seda.

il.s7Jecto macroscópico: Al corte la tumoración es dura con un pequeño pun­teado de color blanquecino que recuerda calcificaciones.

Estudio microscópico: A pequeño aumento se observa un tejido fibroso cuya estructura es muy variable de unos puntos a otros. Así, existen zonas de estruc­tura l~a oon pequeñas células estrelladas (Sgs. 1 y 2). En contraste con las anteriores, existen áreas hipercelulares cuyas núcleos adoptan un aspecto pre­dominantemente fusiforme (fig. 3).

En olTas zonas las células son globulosas, separadas unas de otras por sus­tancia f'Ul1damental amorfa, con abundante citoplasma claro, que adopta el as­pecto del cartílago hialino (figs. 4 y 5). Llama la atención la existencia de focos de calciilcación que predominan a nivel de las áreas cartilaginosas.

Finalmente, en la periferia de la lesión es donde puede observarse la for­mación de tejido osteoidc y tejido óseo de estructura trabecular (fi~s. 6 y 7). En las distintas zonas descritas es posible obsPrvar la formación del zonal phe­nomenon" descrito por ACKER~tAN.

22 ANALES. SECClÓI\ CffiUCÍA

Otro dato que llama la atención es la presencia de fibras musculares estria­das que van siendo englobadas en la parte e:\i:ema de la lesión.

En uno de los cortes practicados se observa la presencia de abundante hemo­siderina intracelular con formación de células gigantes multinucleadas de tipo osteoclástico (fig. 8).

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