Rev. Esp. de C'i.r. C~st., 12, 109-117 (1977)

UNIDAD DE ORTOPEDIA. SERVICIO DE CIRUGíA.

HOSPITAL «DR. EZEQUIEL GONZÁLEZ»). SANTIAGO. CHILE.

Sul)luxación rotatoria atlantoaxoidea

de aparición espontánea en los niños

CA:RLOS PEREZ LAHUERTA, M. D., F. A. C. S.

RESUME!'l

La deformidad fija del cuello en rotación de aparlClon espontánea enniños se cree es debida a una subluxación rotatoria del atlas sobre el axis.Se trata de un cuadro de buen pronóstico y de fácil tratamiento. Posible­mente la causa de la subluxación por rotación sea una relajación de los liga­mentos alares a raíz de una inflamación local o de vecindad. La articulació1nqueda blo(IUeada, probablemente por una contracción muscular de la mus­culatura cervical profunda. El niño es incapaz de corregir voluntariamentesu deformidad. El tratamiento consiste en traccionar suavemente la cabezapara así vencer el espasmo muscular. La recuperación ocurre usualmente enlas primeras 24 Ó 48 horas. No hemos observado recidivas.

Descriptores: Subluxacián atlantoidea. Síndrome de GriseI. Infancia.

SUMMARY

An spontaneous fixed rotatory deformity in children is a well documentedcondition. In many children a throat or an upper respiratory airway infectionacts locaIly over the alar ligaments of the atlanto-axial joint, producing anabnormal rnobility which can do a rotatory subluxation. A muscular spasm maylock this subluxation. We have succeeded in two children, with manual reduc­tion, but "'Te advise cervical traction as the most suitable treatment. Relapseshave not been observed.

Key words: Atlantoaxial dislocation. Grisel's syndrome. Infancy.

Introdueción

NO es infrecuente la aparición espon­tánea en niños de una deformidad delcuello que se caracteriza por rotación dela cabeza hacia cualquiera de los doslados, inclinación lateral hacia el ladocontrario al de rotación y una muy dis­creta proyección de la cabeza hacia ade­lante (figs. 1, 2, 3). Esta actitud se acom­paña de dolor en la región cervical pos­terolateral, en el lado contrario al de lainclinación (el lado convexo o «largo»)

y está en relación con los cuerpos verte­brales. El dolor puede ir de discreto aintenso, especialmente cuando el niñorealiza movimientos involuntarios, tra­tando de corregir la deformidad, llevan­do la cabeza hacia la línea media. Por elcontrario, los músculos esternocleidomas­toideos no están contracturados y su pal­pación no es dolorosa. Si esta deformidadno se trata rara vez mejora espontánea­mente.

Se atribuye a BELL (19) en 1830 laprimera descripción de este cuadro. Pos-

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una infección local o generalmente devecindad orofaríngea. Esta hipótesis es lamás aceptada por los autores recientes(1, 4, 6, 7, 8, 9, 11, 12, 13, 14, 21, 22).Sin embargo, algunas características deesta afección, como por ejemplo el me­canismo que mantiene e impide la recu­peración por sí sola de la subluxación,no han sido bien comprendidas.

El propósito de esta comunicación esresumir nuestra experiencia en el diag­nóstico y tratamiento de un grupo de 12niños portadores de este síndrome.

Material y método

Entre 1972 Y 1975 se presentaron 12niños que fueron diagnosticados comodeformidad del cuello en rotación de apa­rición espontánea; posible subluxaciónatlantoaxoidea por rotación. El autortuvo la oportunidad de examinar cincode estos niños antes de iniciar el trata­miento; y los otros siete en tratamiento;pero antes que desaparecieran los sínto­mas y los signos. La mayoría de los ni­ños consultaron en las primeras 24 ó 48horas de iniciadas las molestias. Sin em­bargo, un niño cursaba ya 15 días en sudomicilio cuando fue visto por primeravez por nosotros. Otro niño consultó alServicio de Neurología, donde nos fue re­mitido al día siguiente. El resto, diezniños concurrieron directamente al Ser­vicio de Urgencia de nuestro Hospital,donde fueron vistos por un ortopedistade nuestra unidad.

El diagnóstico se estableció por lascaracterísticas clínicas. Sólo en cinco ni­ños realizamos radiografías antes de ini­ciar el tratamiento. Se practicó una ra­diografía frontal con boca abierta del

• atlas-axis, y unas radiografía frontales ylaterales de toda la columna cervical. Esimportante advertir al radiólogo que notrate de modificar la posición que tiene

la cabeza del niño, pues así puede co­rregir transitoriamente la apariencia ra­diológica de esta afección.

Once niños fueron vistos en el hospi­tal y uno en su domicilio. En diez niñosel tratamiento consistió en una tracciónsuave mentonianaoccipital con una fron­da cervical corriente, elevando la cabe­cera de la cama unos 10 grados. Hay quevigilar atentamente la tolerancia a latracción contando con la colaboracióndel niño y vigilando, sobre todo, el men­tón para evitar una presión excesiva. Sila tracción resultara exagerada se puedebajar la altura colocada en la cama delniño. No hemos tenido ningún tipo decomplicaciones con esta tracción.

Solamente en tres niños se intentó re­ducir la subluxación mediante maniobrassin anestesia. En uno no se obtuvo me-

FIG.3.

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joría alguna y fue hospitalizado paratracción. En otro hubo desaparición com­pleta del dolor y movilidad normal delcuello. En el tercero hubo mejoría en eldolor y en la movilidad; pero persistíanmolestias en los últimos grados de incli­nación lateral (en el lado que era previa­mente doloroso).

La maniobra de reducción (1, 2, 13)consistió en colocar al niño acostado endecúbito dorsal con la cabeza fuera dela mesa de examen. Con ambas manos setracciona suavemente la cabeza sin tra­tar de corregir la deformidad en un pri­mer momento. La tracción no es doloro­sa. El niño se relaja y adquiere confianza.En seguida se inicia un movimiento derotación hacia el lado contrario a la de­formidad tratando de sobrepasar la líneamedia. Una vez conseguida la libertad derotación casi completa se procede a co­rregir la inclinación lateral. La maniobrase termina cuando toda la movilidad delcuello es completa e indolora. Hechasuavemente, y contando con un niño coo­perador, la maniobra no es excesivamentedolorosa.

Después del tratamiento con trac­ción o con reducción manual no hemosusado otros tratamientos adicionales ten­dentes a evitar una posible recidiva. To­dos los niños fueron controlados un mesdespués del alta y sus familiares adver­tidos de volver a consultar si las moles­tias reincidían.

Resultados

a) Antecedentes

La mayoría de los padres trataban deatribuir las molestias de los niños a untraumatismo previo. Sin embargo, éste,cuando presente, no guardaba relacióndirecta ni de intensidad ni de causa efec­to inmediata con la deformidad.

Sin embargo, en siete niños había cla-

ros antecedentes de una infección respi­ratoria alta u orofaríngea previa, de po­cos días, o estaba presente al momentodel examen, generalmente ya en trata­miento con algún antibiótico.

b) Cuadro clínico

La anamnesis fue similar en todos losniños: estando en buenas condicionesgenerales el día anterior, amanecen aldía siguiente con la deformidad dolorosaya descrita. Los padres suelen esperarque las molestias desaparezcan, bien conanalgésicos simples o bien espontánea",mente. Esto explica que la consulta seqrelativamente tardía y generalmente enhoras de la noche, cuando los padres sepercatan y convencen que las molestia~

no ceden. El dolor era tan intenso equn niño que lo vimos aproximarse a no :otros con la cabeza sujeta a dos mano~

para evitar un movimiento involuntario.El examen neurológico fue siempre nega­tivo en todos los casos. En el niño gL.permanecía en su casa aquejado ya quin­ce días de este cuadro, la faringitis quepresentaba había mejorado con el trata­miento antibiótico, y un examen otorri­nolaringológico previo no había podidoexplicar su deformidad.

Todos los niños mejoraron comple­tamente con los tratamientos. Los niñossometidos a tracción permanecieron en­tre 2 a 3 días hospitalizados, y la trac­ción efectiva no fue más de 48 horas. Elniño que no había mejorado completa­mente con la reducción manual fue re­cuperándose paulatinamente en el cursode la semana siguiente.

No observamos recidivas. No hemosvisto periodicidad estacional (invierno­verano) en la aparición de este cuadro.

c) Hallazgos radiológicos

La radiología practicada en cinco ni­ños antes de iniciar el tratamiento era

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compatible con las alteraciones descritaspor otros autores (4, 6, 7, 8, 9, 22): 1)pérdida de la alineación normal existenteentre la apófisis espinosa del axis, laodontoides y la línea media del maxilarinferior; 2) asimetría de las masas late­rales del atlas; 3) asimetría entre lasarticulaciones atlantoaxoideas derecha eizquierda; 4) asimetría entre la distan­cia de la odontoides a las masas latera­les del atlas (mas rara vez este hallazgofue claramente demostrativo).

La correlación anatomorradiológica seanaliza en la discusión.

Diagnóstico diferencial

En dos ocasiones se diagnosticó erró­neamente este cuadro. En un caso se tra­taba de un niño ingresado con este diag­nóstico; pero cuya deformidad era másbien una columna cervical en hiperexten­sión, dolorosa cuando se intentaba laflexión. Había marcado espasmo dolo­roso de la musculatura paravertebral aun lado. El estado general era bueno eldía del inicio de sus molestias. Un díadespués de iniciar la tracción cervicalapareció un cuadro febril con leucocitosisy desviación a izquierda de los segmenta­dos. La velocidad de sedimentación eraalta. Al día siguiente, tres días despuésdel ingreso, apreciamos una masa fluc­tuante aparentemente, paravertebral alta.Al intervenir fluyó pus profundo de ori­gen no precisado. El cultivo demostróestafilococo áureo. Con el vaciamientoy el tratamiento antibiótico correspon­diente el cuadro local y general mejoróespectacularmente. Tanto la radiografíainicial como las tardías no demostraronlesión ósea.

Otro niño nos fue remitido por pre­sentar una deformidad fija del cuello enrotación de aparición espontánea de unmes de evolución aproximadamente. Este

niño tenía historia de compromiso radicu­lar alto intermitente. La deformidad se­mejaba la descrita para la subluxaciónrotatoria atlas-axis. La radiografía mos­traba claramente la subluxación unilate­ral del atlas sobre el axis; y nos hicieron

FlG. 4. - Radiografia anteroposterior de atlas­axis tomada a través de la boca en un niñoque presentaba una deformidad fija en rota­ción. Nótese la asimetria de las masas latera­les del atlas y de los espacios articulares,claramente disminuidos a derecha. La incli­nación lateral de la cabeza hacia la derechase ha producido entre C2 y C3. No es posibletrazar una línea recta que una la sínfisísmandibular, la apófisis espínosa del axis y la

base de la apófisis odontoídes.

sospechar además la presencia de unaslesiones óseas de axis (figs. 5 y 6). Unestudio radiológico completo mostró le­siones osteolíticas difusas por otros hue­sos. Una biopsia de fémur reveló unahistiocitosis X. El niño fue remitido alServicio de Neurocirugía para realizarseuna fusión cervical posterior. Mientrastanto, se protegió con un collar cervical.

Discusión

a) Anatomía funcional de la articu­lación atlantoaxoidea

La columna cervical es extraordinaria­mente móvil, especialmente en los niños.La disposición 'anatómica de esta articu­lación permite una amplia movilidad

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solamente limitada por elementos liga­mentosos muy poderosos (7, 8, 16): el li­gamento transverso y los ligamentos ala-

FIGs. 5 Y 6. - Radiografías anteroposterioresy oblicuas de atlas-axis. Hay una clara sub­luxación del atlas sobre el axis unilateral. Elatlas ha cabalgado sobre la carilla articularderecha del axis, desplazándose simultánea­mente hacia ese mismo lado. Las radiografíaspermiten sospechas, sin confirmar, unas le­siones óseas del axis en el lado derecho. Unabiopsia de unas lesiones osteolíticas del fémurdemostró que se trataba de una histioci-

tosis X.

res. Para que esta articulación sea establees necesario: 1) que haya integridad delos elementos óseos, como la apófisisodontoides, por ejemplo; y 2) que losligamentos no pierdan su resistencia paraoponerse al exceso de movilidad. Un li­gamento que pierde su resistencia normalaunque no haya solución de continuidad,es un factor importante para explicar lasluxaciones o subluxaciones atlantoaxoi-

deas. Los ligamentos alares controlan' losmovimientos de rotación del atlas sobreel axis. Este movimiento es más fácilde realizarse en el niño que en el adulto,dada la disposición anatómica de las ca­rillas articulares de los niños.

Cuando rota la cabeza hacia uno uotro lado, gran parte del movimiento serealiza en la articulación atlantoaxoidea.La inclinación lateral de la cabeza ocurresobre todo a nivel de C2 y C3, permane­ciendo el atlas y el axis fijos, moviéndosecomo un conjunto acompañando a la ca­beza. Es decir, la cabeza, el atlas y elaxis se inclinan de tal manera que unalínea imaginaria que pase por la apófisisespinosa del axis, la odontoides y la líneamedia de la mandíbula encuentra estostres elementos alineados, en cualquieraposición de inclinación en que se encuen­tre la cabeza. Cuando ocurre una rota­ción de cabeza, el atlas rota sobre el axisde tal manera que mientras una masalateral avanza la otra retrocede (figs. 6-7),lo que puede demostrarse también en unatomografía. Pero al mismo tiempo que elatlas rota, la carilla que avanza cabalgaligeramente sobre el axis, y si la rotaciónes forzada este acabalgamiento puedesignificar una disminución radiológica delespacio articular, en comparación con laotra articulación (fig. 4).

b) Condiciones predisponentes parala subluxación atlas axis

Está demostrado que ciertas afeccio­nes congénitas que se acompañan de granlaxitud articular presentan con frecuen­cia inestabilidad de esta articulación:por ej., el mongolismo. Por otro lado, enciertas condiciones adquiridas, como laartritis reumatoidea generalizada es fre­cuente que ocurran luxaciones o sublu­xaciones de esta articulación (3, 7, 8, 14).La inestabilidad puede ser tan intensaque obligue a realizar una fusión ósea

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entre ambas vértebras. Se supone quela enfermedad afecta la articulación y,especialmente, al dañar los ligamentosalares o el transverso, sea por efusióno edema, éstos pierden su natural resis­tencia para oponerse a los movimientosde esta articulación. Por analogía pode­mos razonar que en ciertas infecciones oinflamaciones de vecindad, los ligamen­tos, especialmente los alares, se ven afec­tados. Experimentalmente, la sección delos ligamentos a uno u otro lado permi­ten aumentar el rango de rotación normaldel atlas sobre el axis (7, 8).

c) Mecanismo de producción de lasubluxación

Lo más probable es que se inicie conun movimiento de rotación de la cabezaen una articulación atlantoaxoidea pre­viamente afectada en sus ligamentos ala­res, reblandecidos por un proceso infla­matorio local o de vecindad. El atlas,pues, avanza más allá de lo que es nor­mal, o mejor expresado, más allá de loque es frecuente. Sobrepasa lo que seestima es el límite normal. Hay muchasdificultades para establecer en este mo­mento cuál es el límite normal. Condi­ciones radiológicas extremas de rotacióndel atlas sobre el axis, claramente «pato­lógicas» no tienen significado clínico ypueden ser reproducidas en niños norma­les (5, 15, 18). Sea o no patológica estarotación exagerada, que para muchosconstituye en sí la subluxación, se pro­duce simultáneamente la inclinación late­ral (que siempre es hacia el lado con­trario) de C2 sobre C3. Si la deformidades irreversible se constituye el cuadroclínico que hemos descrito.

El aspecto radiológico revela esta su­ma de rotación e inclinación. Al rotarel atlas (y, por lo tanto, la cabeza con­juntamente) e inclinarse simultáneamenteel axis sobre C3 se pierde la alineación

normal entre los tres elementos radioló­gicos señalados anteriormente. La apó­fisis espinosa del axis y la odontoides no

FIGS. 7 Y 8. - El atlas y el axis en línea me­dia. El atlas ha girado de derecha a izquierda.Avanza la masa lateral derecha que llega acubrir parcialmente la carilla articular delaxis. Compárese con la radiografía de la fig. 4.

están alineadas con la línea media de lamandíbula. Esto es patognomónico, siem­pre y cuando sea irreversible (7, 8, 9).

d) Mecanismo de bloqueo de la sub­luxación

No ha podido reproducirse experi­mentalmente el mecanismo que impideque el atlas retorne espontáneamente ala línea media una vez que el cuadro está

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establecido (7, 8, 22). En ausencia deuna lesión ósea visible podemos suponerque la subluxación se mantiene: a) por­que hay una interposición de partesblandas como la propia cápsula (7, 8); ob) por una fuerte contractura muscularrefleja e involuntaria (3, 4, 13). Como losesternocleidomastoideos no están con­tracturados, al menos en nuestro mate­rial, debemos pensar que el mecanismomuscular debe corresponder a la mus­culatura cervical profunda, difícilmenteapreciable clínicamente. Esta teoría deun espasmo muscular permite explicar eléxito del tratamiento, sea con tracción ocon una maniobra de reducción manual(13). En ambos casos lo que se logra esvencer el espasmo muscular e interrum­pir el reflejo, que no es de extrañar quesea doloroso. Sin embargo, esto no expli­ca suficientemente bien los casos publi­cados de recidivas que han obligado afusiones óseas precoces en niños peque­ños (11). En el adulto, por el contrario,una subluxación rotatoria de este tipoque no se reduce precozmente se hacesumamente rebelde al tratamiento simplede tracción cervical. Es mucho más fre­cuente entonces que haya que recurrir ala fusión ósea (7, 8).

Comentarios

La deformación por rotación fija deaparición espontánea en los niños es unaafección benigna de fácil tratamiento. Eldiagnóstico se basa en las característicasclínicas del cuadro: 1) aparición brusca;2) deformidad típica; 3) respuesta rápi­da al tratamiento; 4) antecedentes casisiempre de una infección orofaríngea pre­via o presente, la mayoría de las vecesde poca importancia. Los antecedentestraumáticos no siempre están presentes.Pero es posible que un pequeño trauma-

tismo que pase inadvertido sirva de' des­encadenante de este cuadro (12).

Para la mayoría de los autores, estaafección consiste en una subluxación porrotación del atlas sobre el axis. Sin em­bargo, no siempre es fácil diferenciar unasubluxación de una verdadera luxación(2, 7, 8). Es decir, cabe la posibilidadque la lesión anatómica sea más comple­ja que lo descrito hasta ahora. Sin em­bargo, y esto parece más valedero, esprobable que sea excesivo catalogar estecuadro como subluxación. El conceptode subluxación es por entero radiográ­fico. Puede que se trate de una posicióncompletamente normal que dada la pro­yección radiológica es de difícil inter­pretación (3, 22).

Sea o no una verdadera subluxación,lo cierto es que un mecanismo, tal vezmuscular, se desencadena que impide larecuperación espontánea del niño. Afor­tunadamente, este cuadro no se acompa­ña de lesiones neurológicas, como enotras luxaciones o subluxaciones atlan­toaxoideas espontáneas (17). El trata­miento es, por lo tanto, bastante simple.Nuestra posición ha sido pragmática. Noesperamos la radiografía, muy difícilsiempre aun para un ortopedista expe­rimentado, e iniciamos el tratamiento.Aunque en tres niños hemos realizadouna tracción manual, recomendamos quela tracción se realice en un ambientehospitalario, con una cuidadosa super­visión.

Un año después de haber visto el úl­timo de los niños de nuestra serie, nin­guno de ellos había consultado nueva­mente afectado por este curioso sín­drome.

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