paraparesia producida por hidatidosis vertebral primaria · en todos los pacientes se intervino...

16 PATOLOGÍA DEL APARATO LOCOMOTOR, 2004; 2 (1): 16-21 20

ORIGINAL

Paraparesia producida por hidatidosis vertebralprimaria

Paraparesia produced by primary vertebral hydatidosis1 Servicio de Traumatología y Cirugía Ortopédica Delgado Serrano P. J. 11 FREMAP. Subcentral Centro Rubio Martínez L. J. 21 Alcalá de Henares (Madrid) Dudley Porras A. F. 22 Servicio de Traumatología y Cirugía Ortopédica Abril Martín J. C. 32 Hospital Universitario de La Princesa Queiruga Dios J. A. 42 Madrid3 Servicio de Ortopedia Infantil3 Hospital Universitario Niño Jesús3 Madrid4 Servicio de Traumatología y Cirugía Ortopédica4 Hospital Virgen del Puerto4 Plasencia (Cáceres)

RESUMEN

La afectación ósea primaria en la enfermedad hidatídica esinfrecuente y su diagnóstico es difícil por lo inespecífico de lossíntomas. El quiste hidatídico es poco habitual en países desa-rrollados, pero es probable que se incremente por el aumentode la inmigración y viajes turísticos a zonas geográficas dondees endémico.

Revisamos retrospectivamente tres pacientes con parapare-sia crónica o subaguda por hidatidosis vertebral primaria. El se-guimiento medio fue 5,7 años (rango: 2-11 años). Todos fueronintervenidos quirúrgicamente y recibieron tratamiento coad-yuvante con albendazol o mebendazol antes y después de lacirugía. Un paciente tuvo recurrencia de los síntomas al año yrequirió un segundo desbridamiento seguido de ciclos de al-bendazol en el postoperatorio. Dos años después de la segun-da cirugía, el paciente se encuentra asintomático. Ningún pa-ciente ha tenido evidencia de recidiva al final del seguimiento.

Presentamos nuestra experiencia en el tratamiento de la hi-datidosis vertebral y revisamos el diagnóstico y tratamiento deesta patología.

Palabras clave: Echinococcosis, columna, hidatidosis verte-bral, paraparesia.

Delgado Serrano P J, Rubio Martínez L J, Dudley Porras A F,Abril Martín J C, Queiruga Dios J AParaparesia producida por hidatidosis vertebral primariaPatología del Aparato Locomotor, 2004; 2 (1): 16-21

Correspondencia:P. J. Delgado SerranoFREMAP-Alcalá de HenaresAntigua Nacional II, km. 32,300, local 2028805 Alcalá de Henares (Madrid)

ABSTRACT

Primary bone involvement in hydatid disease is uncommonand diagnosis is difficult because the inspecificity of thesymptoms. Hydatid disease is rare in developed countries butthe number of cases will probably increase with the rise in im-migration from and travel to areas where the disease is ende-mic.

We reviewed three patients with sub acute or chronic pa-raparesia produced by a primary vertebral hydatid cyst. The me-an follow up was 5.7 years (range: 2-11 years). All received sur-gical excision and coadjuvant treatment with albendazole ormebendazole before and after surgery. One patient had a re-currence after one year and required a second debridementprocedure and followed by albendazol cycles in the postope-rative period. Two years after the second surgery, the patient issymptom-free. No patients had evidence of recurrence at theend of follow up.

The diagnosis and treatment of primary vertebral hydatidcyst are present and discussed.

Key words: Echinococcosis, spine, vertebral hidatidosis, pa-raparesia.

Delgado Serrano P J, Rubio Martínez L J, Dudley Porras A F,Abril Martín J C, Queiruga Dios J AParaparesia produced by primary vertebral hydatidosisPatología del Aparato Locomotor, 2004; 2 (1): 16-21

Fecha de recepción: ???????????????????

Hidatidosis vertebral primaria


INTRODUCCIÓN

El equinococcus granulosus produce el quis-te hidatídico y suele afectar a varones entre los20-40 años. La afectación primaria ósea es pocofrecuente (0,5-4%) y puede afectar la columnavertebral (50%), los huesos largos (28%) y costi-llas y escápula (8%) (1-4).

La afectación vertebral por el quiste hidatíticoes difícil de diagnosticar y requiere un alto índi-ce de sospecha, por lo poco específico de sus sín-tomas. Aunque es poco frecuente en países des-arrollados, el número de casos está aumentandopor el incremento de la inmigración o los turístasprocedentes de zonas endémicas, donde tieneuna alta morbimortalidad.

Presentamos tres casos de paraparesia por quis-te hidatídico vertebral primario y nuestra expe-riencia en el diagnóstico y tratamiento de estapatología.

MATERIAL Y MÉTODOS

Se estudian tres pacientes con paraparesia sub-aguda o crónica causados por quiste hidatídicovertebral como presentación primaria (Tabla I).

Todos eran varones con una edad media de53 años (36-70 años). Presentaban dolor, pérdi-da de fuerza y parestesias progresivas de mesesde evolución (4-8 meses) con reflejos osteoten-dinosos normales y sin incontinencia esfinteria-na. Ninguno de ellos tuvo cirugías previas y sedescartó la existencia de lesiones anteriores enotras localizaciones o recidivas por quiste hida-tídico. Se estudiaron parámetros analíticos ha-bituales, serología para quiste hidatídico, radio-logía simple, resonancia magnética y TAC parasu diagnóstico. En todos los casos se confirmóel diagnóstico por estudios anatomopatológi-cos.

Los quistes se localizaban a nivel vertebral.Dos de ellos en la charnela dorsolumbar y uno anivel de L5-S1. Uno de los casos afectaba a cuer-pos vertebrales y el resto a los arcos posterioresy musculatura paraespinal.

Todos los casos recibieron antihelmínticos deamplio espectro como tratamiento inicial a dosisde 400 mg de albendazol (casos 1 y 3) o 800 mgde mebendazol (caso 2) por vía oral al día en dostomas, en ciclos de 28 días y descanso de 15 díasen cada ciclo, por un mínimo de cuatro semanas(caso 3) y un máximo de 12 semanas (caso 1),previo a la cirugía.

TABLA I. Detalles de los pacientes con hidatidosis vertebral primaria

Caso 1 Caso 2 Caso 3

Edad (años) 70 36 54

Sexo Varón Varón Varón

Localización Arcos posteriores Cuerpo vertebral Arcos posteriores(L5-S1) (D11-L2) (D11-L1)

Síntomas/duración Paraparesia/ Paraparesia/ Paraparesia/6 meses 6 meses 6 meses

Eosinofilia Sí Sí No(> 400 cls/mm3)

Test serológicos Negativos Positivos Negativos

Cirugía Resección + Resección + Resección +laminectomía + corporectomía + laminectomía sin estabilización

instrumentación posterior cilindro de titanio anterior

Injerto óseo No Sí No

SSH* No Sí Sí

Tratamiento farmacológico Albendazol Mebendazol Albendazolpre y postoperatorio

Seguimiento (años) 2 11 3

Recurrencia No No Un año postoperatorio

* SSH: Suero salino hipertónico.

En todos los pacientes se intervino quirúrgi-camente mediante resección y estabilización espi-nal. En los casos 1 y 3 se realizó extirpación delos quistes, laminectomía e instrumentación conbarras y tornillos pediculares. En el caso 2 se prac-ticó extirpación de los quistes, corporectomía,aporte de injerto y estabilización con cilindro detitanio y fijación interna. En los casos 2 y 3 se lavóintraoperatoriamente con suero salino hipertóni-co. En todos los casos se usó antihelmínticos des-pués de la cirugía durante 12 semanas a las dosisusadas previamente.

RESULTADOS

El seguimiento medio fue de 5,7 años (2-11años) y actualmente todos los pacientes estánvivos. En todos los casos la evolución postopera-toria fue satisfactoria, a excepción del caso 1 quepresentó un cuadro de cauda equina, que se recu-peró a los seis meses de la cirugía. El caso 3 pre-sentó reaparición de los síntomas al año de laintervención y se confirmó la recidiva mediantepruebas de imagen (TAC y RM). Se intervino denuevo quirúrgicamente mediante curetaje y la-minectomía, sin recidiva de los síntomas a los dosaños de seguimiento. El resto de los pacientes seencuentran asintomáticos y sin signos clínicosque evidencien recidiva de la enfermedad.

DISCUSIÓN

Las causas de paraparesia crónica progresivason muy variadas (Tabla II) y la producida porhidatidosis vertebral primaria es infrecuente enlos países desarrollados. Sin embargo, ante elaumento de la inmigración desde zonas geográ-ficas de riesgo o de viajes turísticos hacia zonasendémicas es necesario tomarla en cuenta en eldiagnóstico diferencial de pacientes con pérdidade fuerza en miembros inferiores.

Los quistes hidatídicos son relativamente fre-cuentes en países del tercer mundo o en vías dedesarrollo con una incidencia del 4,5% en Ma-rruecos, 14% en Túnez, 1,1% en Australia, 4%en Kuwait y 2,5% en España (5).

La afectación vertebral es poco frecuente (0,5-1%) y fue descrita por primera vez por Chaussieren 1807 (6). La necrosis ocurre en el primer sitiode infección, donde infiltra el cuerpo vertebral y

destruye el hueso esponjoso, que se reabsorbe yperfora la cortical y el periostio, para invadir lazona extraósea y diseminarse por la zona paraes-pinal (1,7).

No existen signos ni síntomas patognomóni-cos de la enfermedad hidatídica a nivel vertebraly el diagnóstico diferencial incluye quiste óseoaneurismático, hematomas, varicoceles, linfoce-les, mal de Pott, sífilis, osteomielitis vertebral omieloma múltiple (2, 8). La afectación múltiplevertebral es inusual y la afectación de dos vérte-bras adyacentes es más sugerente de osteomieli-tis. El quiste suele afectar a un solo cuerpo verte-bral y el disco solo se afecta en fases avanzadasde la enfermedad (3).

En los casos presentados, uno de ellos afecta-ba al cuerpo vertebral (caso 2) y el resto afecta-ba los arcos posteriores. La localización más fre-cuente es la columna dorsolumbar y se afecta lacolumna cervical en el 10% de los casos.

Todos nuestros pacientes presentaban para-paresia progresiva subagudo o crónica de mesesde evolución, que es la clínica más habitual ypueden aparecer a los 10-20 años de la primoin-fección (7-9). Sin embargo, existen otros síntomasque pueden acompañar a la enfermedad como

P. J. Delgado, L. J. Rubio, A. F. Dudley, et al.


TABLA II. Causas de pararesia crónicaprogresiva

Lesiones compresivas:Traumatismos.Artropatía degenerativa.Hernia discal.Estenosis de canal.Infecciones (abscesos, tuberculosis, hidatidosis...).Artropatía inflamatoria (artritis reumatoide,

espondilitis anquilosante, sarcoidosis…).Hemorragia espinal.Siringomielia.Enfermedades congénitas.Quistes aracnoideos.Enfermedad de Paget.Osteoporosis.Lesiones neoplásicas.

Mielopatías no compresivas:Enfermedad crónica desmielinizante.Infecciones (virus, espiroquetas...).Déficit nutricionales (B12…).Isquémicas.Mielopatía tóxica.Enfermedades autoinmunes.Síndromes paraneoplásicos.Degeneración neuronal.



neuropatías compresivas de las raíces nerviosas(20-25%). Apt et al. (10) en una serie de 27 pa-cientes encontró como síntoma inicial dolor ver-tebral en el 96,3% de los casos. Existen casos des-critos de afectación sacra con vejiga neurógenacomo único síntoma clínico (11).

Dos de los tres pacientes tenían una serologíapositiva. Los test inmunológicos (intradermorre-acción de Casoni, fijación de complemento y ELI-SA) son positivos en el 75% de los casos, perocarecen de valor en afectación primaria y únicadel hueso, en ausencia de lesiones en pulmón ohígado (2). La eosinofilia (> 400 eosinófilos pormm3) no es un parámetro constante y aunque sue-le aparecer en un tercio de los casos (8-10), fuepositiva en dos de los tres casos estudiados. Anteel elevado riesgo de diseminación se debe evitarla PAAF en pacientes con sospecha de quiste hida-tídico (8, 12).

La mielografía aislada no es útil y se prefiereel estudio por TAC con contraste intratecal y/ointravenoso donde se aprecia una imagen lítica ypermite descartar afectación hepática o pulmo-nar (Fig. 1). La resonancia magnética delimita lasrelaciones anatómicas con el resto de partes blan-das y aparece como una imagen hipocaptantecaracterística en secuencias T1 e hipercaptanteen T2 (Figs. 2 y 3). La ausencia de refuerzo depared en RM con gadolinio es muy sugerente dequiste hidatídico (2, 3, 12).

Según el grado de afectación espinal, Braith-waite y Less diferencian los siguientes grupos:quiste primario intramedular, intradural extrame-dular, extradural intramedular, vertebral y paraes-pinal con extensión al canal espinal (13). Dos denuestros casos eran paraespinales con afectacióndel canal y uno de ellos vertebral. La evaluaciónpor métodos de imagen (RM o TAC) de afectaciónhepática o pulmonar es muy importante porque,de no estar afectados, la resección completa dela lesión puede considerarse curativa (3).

Aunque el tratamiento médico puede dismi-nuir el tamaño de los quistes o eliminar los máspequeños, el único tratamiento definitivo es laextirpación quirúrgica completa del quiste (7)(Fig. 4). La mayoría de los autores revisados re-comiendan una resección extensa del cuerpovertebral y su instrumentación quirúrgica paraevitar deformidades (3, 10, 14). La extirpacióncompleta sin estabilización espinal puede aumen-tar la compresión como resultado de aumentar ladeformidad. Todos nuestros casos se instrumen-

taron quirúrgicamente con distintos abordajes enfunción de la localización anterior o posterior. Sila enfermedad afecta al cuerpo vertebral se reco-mienda el doble abordaje por vía anterior y pos-

Fig. 1. Imagen TAC que objetiva lesión lítica del arco pos-terior de L5 (caso 1).

Fig. 2. Imagen RM de afectación del canal espinal porlesiones multiquísticas que afectan L5-S1 (caso 1).

Fig. 3. Imagen RM que demuestran lesiones quísticasmúltiples diseminadas que afectan los cuerpos vertebra-les de D11-D12 (caso 3).

terior con aporte de injerto óseo (caso 2), y enlesiones posteriores (arco neural o extraósea-extra-dural) sólo precisa descompresión mediante unabordaje posterior, como el utilizado en los casos1 y 3 (3).

Aunque no esté demostrado que el uso deagentes esterilizantes intraoperatorios (agua oxi-genada o suero salino hipertónico) disminuye larecidiva (15), se usaron en dos ocasiones y unode ellos recidivó. En ninguno de los casos pre-sentados se usó cemento acrílico para mejorar lafijación y evitar la recurrencia. Algunos autoresrecomiendan su uso, afirmando que los injertosóseos pueden ser invadidos por la recidiva de laenfermedad (8). Los casos tratados con curetajey cemento acrílico sin la asociación de fármacosantihelmínticos no obtienen buenos resultados.Yldiz et al. (4) en su serie de 15 casos de quistehidatídico primario óseo tratados mediante extir-pación y cemento acrílico no obtuvo recidivas alos cinco años, pero en tres de los siete casos conmás de cinco años de seguimiento recidivó laenfermedad.

Con el tratamiento médico se disminuye larecurrencia de la enfermedad y el riesgo de ana-filaxia severa (1, 7, 8). En el caso 2 se usó meben-dazol antes y después de la cirugía. Tiene una bajaabsorción por vía oral y la dosis requerida es muyalta (800 mg/día), lo que puede ocasionar neu-tropenia (1, 16). En los casos 1 y 3 se usó elalbendazol, que precisa menor dosis (400 mg/día),tiene una buena absorción por vía oral y un exce-lente espectro antihelmíntico, aunque tiene menorpenetración en hueso y puede ser hepatotóxico(1, 2). Ciurea et al. (17) demostró que el alben-dazol disminuía el tamaño de los quistes y cura-

ba los de menor tamaño en la hidatidosis infan-til. En hidatidosis que aparecen en localizacionesdiferentes a la columna vertebral, el tratamientocon albendazol tiene una tasa de recurrencia del9,7% a los 24 meses (18).

Todos nuestros pacientes se trataron con al-bendazol o mebendazol después de la cirugía portres meses a las dosis que fueron usados previa-mente a la intervención. El albendazol usado enel postoperatorio disminuye las recidivas (sobretodo si hubo rotura del quiste) y puede ser cura-tivo en aquellos pacientes inoperables por la loca-lización o diseminación de los quistes (7, 19).Lam et al. (5) y Salto et al. (20) han sugerido lacombinación de albendazol y prazicuantel en eltratamiento de quistes inoperables o en profila-xis, pero esta combinación de fármacos aún pre-cisa de evaluación.

La enfermedad tiene una gran morbilidad ymortalidad. Los pacientes con hidatidosis verte-bral tienen más recidivas que en otras localiza-ciones, sobre todo en afectación intra y extradu-ral (30-60%) (3, 5).

Aunque el seguimiento es díficil por lo ines-pecífico de los síntomas. Los pacientes con hi-datidosis espinal necesitan un control regularmediante resonancia magnética para detectarrecurrencias, aunque el estudio puede verse arte-factado por el uso de materiales metálicos en lainstrumentación. Los casos presentados estánlibres de enfermedad por un mínimo de dos años(2-11 años). El crecimiento del quiste es de apro-ximadamente 1-5 cm al año (1, 2), considerán-dose eficaz el tratamiento si los quistes desapa-recen, se calcifica de la pared o se mantiene sincambios su tamaño más de un año (17).

CONCLUSIONES

El diagnóstico de la hidatidosis vertebral esdifícil por lo inespecífico de su sintomatología yrequiere un alto índice de sospecha. Aunque sonmuchas las causas de paraparesia progresiva enpaíses desarrollados, se debe tener en cuenta elquiste hidatídico en pacientes con clínica com-patible, por el probable aumento de los casos porlos fenómenos de inmigración o viajes a paisesdonde la enfermedad es endémica.

El tratamiento es complejo y su recidiva es fre-cuente, con una alta morbimortalidad. La extir-pación completa del quiste, la instrumentación

P. J. Delgado, L. J. Rubio, A. F. Dudley, et al.


Fig. 4. Quiste hidatídico después de su extirpación qui-rúrgica (caso 1).



quirúrgica para evitar deformidades y el trata-miento coadyuvante con albendazol antes y des-pués de la cirugía para disminuir las recidivas,ofrece los mejores resultados en el tratamiento dela hidatidosis vertebral.

BIBLIOGRAFÍA

11. BAYKANER M K, DOGULU F, OZTÜRK G, EDALI N,TALI T. A viable residual spinal hydatid cyst curedwith albendazole: case report. J Neurosurg (Spine 1).2000; 93: 142-444.

12. GELABERT-GONZÁLEZ M. Spinal compresion dueto a vertebral hydatid cyst. Rev Neurol. 2000; 30:654-655.

13. GOVENDER T S, ASLAM M, PARBHOO A, CORR P.Hydatid disease of the spine: a long-term followupafter surgical treatment. Clin Orthop. 2000; 378: 143-147.

14. YILDIZ Y, BAYRAKCI K, ALTAY M, SAGLIK Y. The useof polimethylmethacrylate in the management ofhydatid disease of bone. J Bone Joint Surg. 2001; 83B:1005-1008.

15. LAM K S, FARAJ A, MULHOLLAND R C, FINCH RG. Medical decompresion vertebral hydatidosis. Spi-ne. 1997; 22: 2050-2055.

16. RAYPORT M, WISOFF H S, ZAIMAN H. Vertebralechinococcosis. J Neurosurg. 1964; 21: 647-660.

17. GARCÍA-VICUÑA R, CARVAJAL I, ORTIZ-GARCÍAA, LÓPEZ-ROBLEDILLO J C, LAFFON A, SABANDOP. Primary solitary echinococcosis in cervical spine.Spine. 2000 ; 25 :520-523.

18. SAPKAS G S, STATHAKOPOULOS D P, BABIS G C,TSAROUCHAS J K. Hydatid disease of bones andjoints: 8 cases followed for 4-16 years. Acta OrthopScand. 1998; 69: 89-94.

19. EL ANDALOUSSI M, YOUSRI B, ABOUMAAROUFM. Hydatidose vertebrale: a propos de trois cas. RevChir Orthop. 2001; 87: 392-396.

10. APT W L, FIERRO J L, CALDERÓN C, PÉREZ C, MÚJI-CA P. Vertebral hydatid disease: clinical experiencewith 27 cases. J Neurosurg. 1976; 44: 72-76.

11. DOGRA P N, NABI G. Sacral hydatid cyst: an uncom-mon cause of neurologic bladder. Urol Int. 2000; 65:214-215.

12. TEKKÖK H, BENLI K. Primary spinal extradural hyda-tid disease: report a case with magnetic resonancecharacteristics and pathological correlation. Neuro-surgery. 1993; 33: 320-323.

13. BRAITHWAITE P A, LEES R F. Vertebral hydatid disea-se. Radiological assessment. Radiology. 1981; 140:763-767.

14. TURTAS S, VIALE E S, PAN A. Long term results ofsurgery for hydatid disease of the spine. Surg Neurol.1980; 13: 468-470.

15. SZYPRYPT E P, MORRIS D K, MULHOLLAND R C.Combined chemotherapy and surgery for hydatidbone disease. J Bone Joint Surg. 1987; 69B: 141-144.

16. SCULLY R E, MARK E J, MCNEELY W F. Case recordsof the Massachussets General Hospital; Case 45-1987,N Engl J Med. 1987; 317: 1209-1218.

17. CIUREA A V, VASILESCA O, NUTEAM L. Cerebralhydatid cyst in children: experience of 27 cases. ChildsNerv Syst. 1995; 11: 679-686.

18. EL MUFFI E L, KAMAG M, IBRAHIM A. Albendazo-le therapy of hydatid disease: two year follow-up of40 cases. Ann Trop Med Parasitol. 1993; 87: 241-246.

19. GOLEMATIS B, LAKIOTIS O, PEPSIDON-GOLEMA-TI P. Albendazole in the conservative management ofmultiple hydatid disease. Mt Sinai J Med. 1989; 56:53-55.

20. SALTO E, JUÁREZ E, ROIZ MP, ABAD J. Quimiotera-pia combinada (mebendazol más prazicoantel) enpacientes con hidatidosis. Enf Inf Microbiol Clin.1991; 9: 23-29.

paraparesia producida por hidatidosis vertebral primaria · en todos los pacientes se intervino...

Documents