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ORIGINAL

INTRODUCCIÓN

El cuadro de convulsiones afebriles durante gastroenteritis enniños de edad inferior a cuatro años, sin origen en alteracioneshidroelectrolíticas, y con un pronóstico favorable respecto reci-diva de crisis y desarrollo, se conoce como ‘convulsiones benig-

nas durante gastroenteritis leve’ (CBG) (en la literatura interna-cional, benign convulsions with mild gastroenteritis) [1,2]. Estecuadro se describió inicialmente en Japón, de donde provienenlas series más largas, y en años previos se supuso que era casiexclusivo de dicha área geográfica [1,3,4]. En los últimos añosse han aportado también casos en países occidentales [2,5], in-cluyendo España [6-12]. La caracterización diferenciada de es-te cuadro es importante, ya que la aparición de crisis afebrilesaparentemente no provocadas suele inducir la realización de nu-merosas pruebas complementarias, la administración de fárma-cos antiepilépticos y la emisión de un pronóstico incierto. Elagente infeccioso que se identifica más frecuentemente en lasCBG es el rotavirus. Aportamos una serie de siete casos de CBGpor rotavirus.

CONVULSIONES BENIGNAS DURANTE GASTROENTERITIS LEVE POR ROTAVIRUS

Resumen. Introducción. Las convulsiones benignas durante gastroenteritis leve (CBG) son una entidad poco diagnosticadaen países occidentales, caracterizada por crisis ictales afebriles, a menudo más de una, en el transcurso de una infección gas-trointestinal sin afectación hidroelectrolítica grave. El virus más comúnmente implicado es el rotavirus. Se trata de una enti-dad benigna a pesar de la agrupación de crisis, y no requiere habitualmente exploraciones complementarias ni tratamiento

antiepiléptico mantenido. Pacientes y métodos. Se aportan siete casos de CBG por rotavirus en pacientes con edades com- prendidas entre 6 y 27 meses. Resultados. Cuatro de los pacientes presentaron más de una crisis, y todas las convulsiones hipermotoras fueron generalizadas. La gastroenteritis por rotavirus fue leve y sólo en uno de los casos había motivado ingresoantes de la aparición de la crisis. En todos los casos en los que se realizó punción lumbar o neuroimagen, éstas fueron nor-males. El electroencefalograma fue normal en todos los casos, excepto en un paciente con ondas agudas frontales, que des-aparecieron en un control posterior. Ningún paciente ha mostrado recurrencia de crisis ni alteración en su desarrollo. Con-clusiones. Las CBG por rotavirus estén posiblemente infradiagnosticadas y quizás clasificadas entre otras entidades comocrisis febriles atípicas, estatus febriles o epilepsias parciales benignas de infancia temprana. Debe tenerse en cuenta la exis-tencia de esta entidad de curso benigno para un correcto manejo y pronóstico. [REV NEUROL 2009; 49: 230-3] Palabras clave. Convulsiones. Convulsiones benignas. Convulsiones benignas durante gastroenteritis leve. Convulsiones fe-briles. Gastroenteritis. Niños. Rotavirus.

Aceptado tras revisión externa: 15.04.09.a Servicio de Pediatría. b Sección de Neurofisiología. Complejo Hospitala-rio de Palencia. Palencia. c Servicio de Pediatría. Hospital Río Hortega. Va-lladolid. d Servicio de Pediatría. Complejo Hospitalario de Zamora. Zamo-ra, España.

Correspondencia: Dr. Ramón Cancho Candela. Servicio de Pediatría. Com- plejo Hospitalario de Palencia. Avda. Donantes de Sangre, s/n. E-34005Palencia. E-mail: [email protected]

© 2009, REVISTA DE NEUROLOGÍA

Convulsiones benignas durante gastroenteritis leve por rotavirus

R. Cancho-Candela a, A. Peña-Valenceja a, C. Alcalde-Martín c,

M. Ayuso-Fernández b, O. Medrano-Sánchez b, C. Ochoa-Sangrador d

PATIENTS WITH HEADACHE AND MEDICATION ABUSE. INDICATORS OF RESPONSE TO AMBULATORY TREATMENT

Summary. Introduction. Patients with headache and medication abuse (HMA) are difficult to treat, have a greater tendencytowards chronification and a poorer quality of life than those with other types of headache. Aim. To evaluate the indicatorsshowing that these patients are responding to ambulatory treatment. Patients and methods. From a series of patients withmigraine, we selected those who satisfied HMA criteria according to the appendix of the 2006 International Classification of the Headache Disease (ICHD-2) and who had never previously undergone treatment. As outpatients, they were advised to stoptaking the drug that they were abusing. The treatment of their seizures was adjusted with the most efficient drugs and preventive

treatment was started from the outset with topiramate or flunarizine. Patients were grouped according to whether theycontinued with HMA or not. Comparisons were made between the number of days with headache during the previous monthand after four months of treatment and the persistence of abuse. Results. HMA criteria were met by 178 patients (mean age40.9; 88.7% females). Results showed that 68.5% (122 patients) responded and no longer met HMA criteria after treatment.The treatment used for their seizures (triptans, nonsteroidal antiinflammatory drugs, analgesics) and preventive treatment (topiramate or flunarizine) were similar in both groups. The average number of days with headache prior to treatment was18.52 in the group that responded and 20.87 (p = 0.0263) in the group that did not respond to treatment. In the group of responders 7.3% dropped out of preventive treatment compared with 35% (p = 0.0001) in the group of non-responders.Conclusions. A higher number of days with headache during the previous month and withdrawing from preventive treatment were indicators of a bad progression. [REV NEUROL 2009; 49: 225-30] Key words. Chronic migraine. Flunarizine. Headache. Headache due to medication abuse. Migraine. Topiramate. Treatment of chronic migraine.



CONVULSIONES BENIGNAS

PACIENTES Y MÉTODOS

Se revisan retrospectivamente siete casos de pacientes que mostraron con-

vulsiones en el transcurso de una gastroenteritis leve con detección de rota-virus en heces. No se consideraron los casos de convulsiones en el transcur-so de gastroenteritis sin agente infeccioso identificado ni los diferentes a ro-tavirus. Tampoco se consideraron los episodios convulsivos durante fiebresuperior a 38 ºC, ni a los pacientes con convulsiones con antecedente degastroenteritis por rotavirus y sin ésta de forma simultánea a las crisis. Seexcluyó un caso de convulsiones con gastroenteritis por rotavirus clínica-mente leve, pero con hipopotasemia en la analítica sanguínea. Los datos clí-nicos principales se exponen en la tabla. Los pacientes 1 y 2 pertenecían a laetnia gitana y la número 3 era de origen ecuatoriano.

RESULTADOS

En relación con la aparición de crisis provocadas por llanto o dolor en lospacientes, la paciente 3 presentó una convulsión claramente relacionada convenopunción; en la paciente 4, dos de sus crisis se produjeron durante llan-

to, pero sin poder precisar de forma específica la relación causal. Todas lasconvulsiones fueron generalizadas, y en ninguna de ellas la semiología deinicio de la crisis o postictal pudo confirmar un origen focal con generaliza-ción secundaria.

Respecto al electroencefalograma, en todos los pacientes fue normal, aexcepción de la paciente 4; en este caso se hallaron en el registro en vigiliaondas agudas frontales bilaterales, de escasa persistencia, con un trazado debase sin alteraciones. El registro fue completamente normal un mes después.

DISCUSIÓN

Las CBG por rotavirus son posiblemente una parte de una enti-dad mayor; ésta sería la aparición de crisis convulsivas afebriles

en la infancia temprana, en el contexto de infecciones banales,sobre todo gastroenteritis, pero también en infecciones respira-

torias virales, sin traducción de sufrimiento cerebral alguno. Es-ta entidad puede denominarse ‘crisis parainfecciosas’, términoempleado ocasionalmente por algunos autores, pero sin lograrpor el momento difusión en la bibliografía [9,13]. La mayorparte de series se circunscribe a la aparición de crisis durantegastroenteritis aguda leve.

El diagnóstico clínico de CBG requiere una serie de caracte-rísticas restrictivas; en caso de no ajustarse a ellas, no debe con-siderarse como tal [1,2]. Se trata de pacientes entre los 6 mesesy 5 años de edad, sin historia personal de epilepsia o alteracio-nes en el desarrollo, que en el transcurso de una gastroenteritisleve (sin deshidratación, sin alteraciones hidroelectrolíticas enanálisis), con temperatura inferior a 38 ºC, muestran una o máscrisis convulsivas agrupadas, sin déficit neurológicos tras la re-cuperación de las crisis y del período postictal inmediato, sinrecurrencia posterior y con un desarrollo normal. En caso derealización de punción lumbar para análisis del líquido cefalo-rraquídeo, de neuroimagen o de electroencefalograma interictal,éstos deben ser normales.

La aparición en un niño de crisis convulsivas durante unproceso infeccioso es un problema clínico frecuente. Dentro delamplio espectro etiológico, las crisis en dicho contexto puedenhacer sospechar patologías potencialmente graves, como infec-ciones del sistema nervioso central, o encuadrarse en entidadescon un pronóstico favorable, como las convulsiones febriles tí-picas. En la práctica clínica, este dilema implica el uso poten-

Tabla. Datos clínicos referidos a los casos expuestos.

Caso 1 Caso 2 Caso 3 Caso 4 Caso 5 Caso 6 Caso 7

Sexo Mujer Mujer Mujer Mujer Varón Varón Varón

Edad (meses) 20 19 27 6 20 18 20

Antecedentes No No Crisis febriles No No No Nofamiliares

N.º de crisis 3 en 3 h 1 2 en 3 h 5 en 30 min 1 4 en 36 h 1

Clínica de gastro- Diarrea líquida Diarrea líquida Diarrea líquida Diarrea pastosa Diarrea líquida Diarrea líquida Diarrea líquida yenteritis aguda 4 días 2 días 3 días 3 días 2 días y vómitos 3 días vómitos 2 días

Semiología Hipermotoras Hipermotora Hipermotoras Hipermotoras Hipermotora Hipermotoras Hipermotorade las crisis tónicas clónica tónicas tónicas y/o clóni- tonicoclónica tónicas tonicoclónica

generalizadas generalizada generalizadas cas generalizadas generalizada generalizadas generalizada

Fiebre (ºC) 38 37,5 36,8 38 36,8 37,3 36,8

Analítica Normal Normal Normal Normal Normal Normal Normal

Neuroimagen TAC normal No TAC normal No No TAC y RM normales No

Punción lumbar Normal No No No Normal Normal Normal

Electroence- Normal Normal Normal Ondas agudas Normal Normal No realizadofalograma frontales

Tratamiento a No No Fenitoína No No Fenitoína (ingreso) No(carga) Valproico (1 año)

Evolución b Normal Normal Normal Normal Normal Normal Normal(21 meses) (13 meses) (12 meses) (8 meses) (12 meses) (36 meses) (18 meses)

RM: resonancia magnética; TAC: tomografía axial computarizada. a Se incluyen fármacos antiepilépticos diferentes de diacepam rectal o intravenoso; b Se entien-de como referida a la recidiva de crisis convulsivas y al desarrollo psicomotor, así como al período de observación.

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cial de numerosas exploraciones complementarias, fundamen-talmente, punción lumbar para análisis del líquido cefalorra-quídeo, neuroimagen (tomografía axial computarizada y/o reso-nancia magnética) y electroencefalograma. Uno de los puntosde interés de las CBG radica en el conocimiento de la entidadpara minimizar la realización de exploraciones, posibles trata-mientos antiepilépticos mantenidos y la emisión de un pronósti-co incierto. En caso de que un paciente con convulsiones se en-

cuadre de forma clara dentro de CBG, puede hacerse un manejoclínico menos ‘agresivo’. En este sentido, la detección de rota-virus fecales en este contexto puede ayudar a orientar más lasospecha de CBG. En cualquier caso, en un paciente en el queexistan dudas razonables respecto a la existencia de ‘síndromeencefalítico’, debe abordarse siempre la realización de pruebascomplementarias.

Las CBG se creyeron inicialmente limitadas a Japón, paísdonde se describieron por primera vez, de donde provienen lasseries de pacientes más largas y donde es un problema clínicobien conocido [1,3,4,13]. Otras series provienen de otros paí-ses asiáticos, como Singapur [14]. En los últimos años, se hanañadido pequeñas series en otros países, entre ellos España [6-12]. Se desconoce la razón del predominio de CBG en Asiaoriental, aunque posiblemente intervenga cierta predisposicióngenética de origen racial y una distribución geográfica desigualde los serotipos de rotavirus y de otros virus productores degastroenteritis. En la pequeña serie que aportamos, cuatro de lospacientes eran de origen caucásico, dos de origen gitano y unohispano.

Las crisis de las CBG muestran algunas características pe-culiares. Resulta frecuente que aparezca más de una crisis en unperíodo de horas o días (no más de 3-4), en brotes o cluster . Seha documentado cómo algunas de las crisis son provocadas pordolor o llanto, y aparecen frecuentemente durante la práctica devenopunción [2,9,14]. La semiología de las crisis es relativa-mente variada; predominan las crisis motoras complejas de tipo

hipermotor, según la terminología de la clasificación semiológi-ca de las crisis de Lüders [15]. Los observadores describen a ve-ces las convulsiones como tonicoclónicas o tónicas. Algunosautores han referido signos físicos claramente orientadores a uninicio focal, con generalización secundaria, así como otras cri-sis descritas como ‘ausencias’, con alteración de conciencia, noacompañadas de fenómenos motores o de carácter focal com-plejo [3,4]. Los escasos registros críticos que se han documen-tado han mostrado en todos los casos un origen focal con gene-ralización secundaria [16,17].

La mayor parte de series refleja un predominio de pacientesfemeninos afectos de CBG [2]. En la serie española de Lara etal [9], se encontró una proporción varón/mujer de 7 a 16 respec-to a CBG. En nuestra pequeña serie también existe un predomi-nio femenino.

El germen más frecuentemente implicado en las CBG es elrotavirus. No está claro si este predominio refleja un especial‘neurotropismo’ del virus o simplemente refleja el papel mayo-ritario del rotavirus en la etiología de las gastroenteritis de lospacientes pediátricos por debajo de los cinco años. Algunos da-tos parecen reflejar un mayor riesgo de mostrar crisis duranteuna gastroenteritis por rotavirus, frente a las CBG no produci-

das por rotavirus. En el estudio de Lee y Ong en Singapur sobre1.936 pacientes pediátricos ingresados por gastroenteritis, losautores encuentran una incidencia de convulsiones del 5,7% enlos ingresados por rotavirus frente al 3,5% en los ingresados porotros gérmenes [14].

La patogenia de las CBG se desconoce. Se especula respec-to a una alteración en la permeabilidad de la barrera hematoen-cefálica, o a la existencia de invasión directa de rotavirus en el

sistema nervioso central, aunque estos casos podrían describirsemás claramente como encefalitis que como CBG [18,19].

Por el momento, no existe referencia alguna respecto a lainfluencia de la vacunación por rotavirus sobre las crisis. No seha documentado ningún caso de paciente en el que esta vacunase haya implicado en la aparición de crisis, ni tampoco respec-to a la de una reducción de la incidencia de CBG en paraleloa la vacunación en Japón u otros lugares de alta prevalenciade CBG.

Los pacientes afectos por CBG no muestran ninguna altera-ción en la neuroimagen, aunque se han comunicado algunos ca-sos por lo demás plenamente encuadrables en este cuadro conpequeñas alteraciones transitorias con un significado patológicoincierto. Entre éstas, se encuentran alteraciones de la señal en laresonancia magnética localizadas en el cuerpo calloso [20], así como algunas zonas intraparenquimatosas con alteración de se-ñal sugerente de edema [21].

Respecto del tratamiento agudo de las CBG, en algunas se-ries de pacientes se refiere cierta refractariedad, en el sentido deno evitar una recurrencia inmediata en los pacientes que presen-tan crisis en brotes [1,4]. Uemura et al encuentran en su serieque el 58% de los pacientes requirió dos o más fármacos paracontrolar las crisis [1]. Se han publicado algunas pautas tera-péuticas que en nuestro ámbito no son usuales, como el uso du-rante el curso de la gastroenteritis de una infusión continua delidocaína intravenosa [22], de carbamacepina oral en dosis ba- jas (5 mg/kg/día) [13] o de una dosis única de hidrato de cloral

[23]. Por nuestra parte, aunque sin apoyarnos en datos biblio-gráficos, creemos que posiblemente sea preferible un manejo‘convencional’de las crisis, en el sentido de usar diacepam rec-tal y/o intravenoso para yugular una crisis que se prolonga, y noinstaurar tratamiento si la crisis no se repite. En caso de prolon-gación o rápida recurrencia de la crisis que pueda indicar admi-nistración de anticonvulsionante, quizás deba optarse por feni-toína, ácido valproico o levetiracetam, frente a fenobarbital, pa-ra evitar el efecto hipnótico de éste y no interferir con la vigilan-cia del nivel de conciencia.

En cuanto a la evolución, todas las series y autores encuen-tran un desarrollo sin alteraciones y normal, aunque existe unporcentaje mínimo de pacientes con recurrencia de crisis en for-ma de crisis febriles [2,9].

En resumen, las CGB, de las cuales las debidas a rotavirus re-sultan las más usuales, constituyen una entidad poco frecuentepero que debe conocerse, en particular por su diagnóstico dife-rencial con procesos patológicos de elevada morbilidad. Es po-sible que el progresivo conocimiento del cuadro nos muestreque se trata de una entidad que en la actualidad se encuentrainfradiagnosticada.



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BENIGN CONVULSIONS WITH MILD ROTAVIRUS GASTROENTERITIS Summary. Introduction. Benign convulsions with mild gastroenteritis (CwG) are a rare diagnosis in Western countries, and it is characterized by afebrile seizures, almost times more than once, during a gastroenteritis without severe hydroelectroliticaffection. The most frequent implied virus is rotavirus. This is a benign disease, in spite of cluster seizures, and neither complementary explorations nor antiepileptic treatment is required. Patients and methods. Seven cases between 6 and 27 months aged of CwG due to rotavirus are reported. Results. Four patients had more than one seizure, and all convulsions weregeneralized hypermotor type. Rotavirus gastroenteritis was mild in all cases; only one patient was admitted for hospitalizationbefore seizures appearance. There were no findings in all cases with lumbar punction or brain neuroimaging. Electro-encephalogram was normal in all cases, except in one patient who showed frontal acute waves, which disappeared in a later examination. No patients have shown seizure recurrence or development delay. Conclusions. CwG due to rotavirus are possiblyinfradiagnosed, and perhaps classified as atypical febrile seizures, febrile status or early infancy benign partial epilepsy. Thisbenign diagnosis should be considered for a correct management and prognosis. [REV NEUROL 2009; 49: 230-3] Key words. Benign convulsions. Benign convulsions with mild gastroenteritis. Children. Febrile seizures. Gastroenteritis. Rotavirus. Seizures.

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