Presentamos el caso de un varónde 34 años que acude a la consultade Cirugía Maxilofacial presentan-do una masa laterocervical derecha.Como antecedentes a reseñar pre-sentaba alergia a los contrastes yoda-dos y había sido intervenido en dosocasiones: por fractura frontonasaly malar en 1998 y de adenoma ple-omorfo parotídeo izquierdo en Enerode 2002. En Marzo de 2004 acudepresentando una tumoración láterocervical derecha de reciente apari-ción a nivel yugular medio, de 3 cmde diámetro máximo, situadamedial al músculo esternocleido-mastoideo, de consistencia elástica,no adherida a planos profundos yligeramente dolorosa a la palpación.Se realizó TC cervicofacial eviden-ciando una gran masa quística late-rocervical derecha a nivel yugularmedio, que no infiltra estructurasvecinas junto con adenopatías cer-vicales bilaterales (Fig. 1). Dada laimposibilidad de administrar con-traste al paciente, se decide realizarRM y PAAF para delimitar la natura-leza de la lesión y aumentar las posi-bilidades diagnósticas (Fig. 2). LaPAAF guiada por ecografía es com-patible con bocio nodular, realizán-dose en el mismo acto control eco-gráfico cervical con hallazgo de 2lesiones quísticas de 4 mm de diá-metro en lóbulo tiroideo derecho -una de ellas con tejido sólido en laperiferia de la lesión- y de múltiplesadenopatías laterocervicales de 12a 15 mm. en el lado derecho y de10 a 12 mm. en lado izquierdo. LaRM muestra adenopatías cervicalesposiblemente metastásicas principalmente en lado derecho.

Tras el resultado de la PAAF decidimos realizar gammagrafía ydeterminación de hormonas tiroideas, resultando ambas negativas.

The case is presented of a 34year-old male patient whoattended the Department of Max-illofacial Surgery presenting witha right-sided lateral neck mass. Itshould be pointed out that he hada medical history that includedan allergy to iodine contrastmaterial. He had undergonesurgery twice for frontonasal andmalar fractures in 1998 and forleft-sided pleomorphic adenomain January 2002. In March 2004he presented with a right-sidedtumor-like mass on the side of hisneck of recent onset and with amid-jugular location. The masshad a maximum diameter of 3cm diameter and it was situatedmedially to the sternocleidomas-toid muscle. Its consistency waselastic, it was not attached to thedeeper layers and it was slightlypainful to palpation. A cervicofa-cial CAT scan was carried out thatshowed a large, right-sided, mid-jugular cystic lateral neck mass,which was not infiltrating neigh-boring structures, and bilateralcervical lymph node swelling.Given the impossibility of admin-istering contrast material to thepatient, MRI and FNA were usedto determine the nature of thelesion and to increase the diag-nostic possibilities. The echogra-phy-guided FNA was compatiblewith a nodular goiter and in thesame procedure the rest of theneck was checked by echography.Two cystic lesions were found witha 4 mm diameter in the right thy-

roid lobe. The periphery of one was of solid tissue with mul-tiple lateral cervical lymph nodes of 12 to 15 mm on theright side, and of 10 to 12 mm on the left side. MRI showed

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¿Cuál es su diagnóstico?

What should the diagnosis be?

Figura 1. TC preoperatorio donde se observa una masa látero-cervical derecha a nivel yugular medio, hipodensa, de unos 3cm de diámetro.Figure 1. Preoperative CT scan showing a hypodense, right-sided, mid-jugular, lateral neck mass with a maximum diameter of 3 cm.

Figura 2. RM del mismo paciente que muestra la lesión hiperin-tensa en secuencias T1 y T2.Figure 2. MRI of the same patient showing a hyperintense lesion in T1-and T2-weighted sequences.

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Metástasis cervical de carcinoma papilar tiroideo oculto238 Rev Esp Cir Oral y Maxilofac 2006;28,4 (julio-agosto):237-245 © 2006 ergon

Ante la falta de un diagnóstico defi-nitivo se realizó biopsia-extirpación dela masa látero-cervical derecha. El exa-men macroscópico de ésta mostrabauna tumoración de 4 x 3 cm de diáme-tro máximo de coloración parduzca,esponjosa al corte y de consistencia elás-tica (Fig. 3).

Microscópicamente se observabanamplias cavidades rellenas de materialproteináceo eritrocitario, revestidas porun epitelio monoseriado levementehipertrófico, sobre un corion fibroso conabundantes leucocitos formando cen-tros germinales secundarios. Se encuen-tra asimismo hiperplasia focal del epite-lio de revestimiento formando papilasde eje conectivo amplio (Fig. 4).

inflammation of the lymphnodes of the neck that waspossibly metastatic andmainly right sided.Following the results of theFNA we decided to carry outa gammagraphy and thyroidhormone measurement, butboth tests proved negative.As there was no definitivediagnosis, an extirpation-biopsy was carried out of theright lateral neck mass. Themacroscopic examinationshowed a tumor-like massthat had a maximum diam-eter of 4 x 3 cm that wasbrownish in color, spongywhen cut and with an elas-tic consistency.Large cavities filled with pro-tein-like erythrocytic materi-al were observed microscop-ically. These were lined by amono-series epithelium thatwas slightly hypertrophic,over a fibrous chorion withabundant leukocytes thatformed secondary germinalcenters. Focal hyperplasia ofthe epithelium lining hadformed papillae in an ampleconnective axis.

Figura 3. Imagen intraoperatoria donde se observa la masa late-rocervical derecha de coloración pardo-negruzca y patrón mixtosólido-quístico.Figure 3. Intraoperative view showing a right-sided lateral neck massof a brownish black color and with a mixed solid-cystic pattern.

Figura 4. Detalle de la anatomía patológica donde se observahiperplasia focal del epitelio de revestimiento formado papilas cen-tradas por un denso tejido fibrovascular.Figure 4. Anatomopathologic findings showing focal hyperplasia of theepithelium lining with papillae formation that is pulled to the center bydense fibrovascular tissue.

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Metástasis cervical de carcinoma papilar tiroideo oculto

La biopsia fue compatible con metástasis linfática de carcinomapapilar de tiroides.

La aparición de una masa látero-cervical a cualquier edad de lavida siempre debe ponernos en alerta. En la mayoría de las oca-siones se consigue llegar a un diagnóstico preciso utilizando prue-bas diagnósticas incruentas. Sin embargo, en un porcentaje depacientes con estas lesiones se precisa realizar una biopsia ampliapara llegar al diagnóstico final.

En nuestro paciente nos orientó mucho la PAAF, que era com-patible con un bocio nodular. Este hallazgo, unido al resto de prue-bas realizadas, nos hizo pensar en cuatro posibles diagnósticos dife-renciales:a. Quiste del conducto tiroglosob. Quiste branquial con tejido tiroideo ectópicoc. Adenopatía cervical con inclusiones tiroideasd. Posible metástasis cervical de carcinoma tiroideo

Siendo la biopsia diagnóstica de metástasis linfática de carci-noma papilar de tiroides, en un segundo tiempo se procedió a rea-lizar: tiroidectomía total, vaciamiento cervical radical derecho y fun-cional izquierdo. El examen anatomopatológico de la pieza obje-tivó un carcinoma papilar de tiroides de 4 mm de diámetro en ellóbulo tiroideo derecho con invasión vascular, así como la invasiónde ganglios en compartimento anterior y cadena yugular superiorderecha por tumor de similares características histológicas (Fig. 5).El diagnóstico definitivo fue carcinoma papilar oculto con metás-tasis ganglionares (T1 N2b M0).

No fue posible el tratamiento con radioyodo, dados los antece-dentes del paciente de alergia a contrastes yodados. En seguimiento

Neck metastasis of occult papillarythyroid carcinoma

The biopsy was compatible with lymphatic metastasisof papillary thyroid carcinoma. The appearance of a later-al neck mass at any age in life should always alert us. Onmost occasions a precise diagnosis is reached by means ofbloodless diagnostic tests. However, a certain percentage ofpatients with these lesions will require a biopsy of a con-siderable size in order to reach the final diagnosis.

In this patient of ours, FNA aspiration proved to be agood indicator, as it was compatible with a nodular goiter.This finding, together with the rest of the tests carried out,made us consider four possible differential diagnoses.a. Thyroglossal duct cystb. Branchial cyst with ectopic thyroid tissuec. Inflamed cervical lymph nodes with thyroid inclusiond. Possible neck metastasis of thyroid carcinoma

As the diagnostic biopsy was of lymphatic metastasis ofpapillary thyroid carcinoma, a total thyroidectomy was thencarried out together with right-sided radical neck dissec-tion and functional left-sided dissection. The anato-mopathologic examination of the specimen showed a pap-illary thyroid carcinoma with a diameter of 4 mm in the rightthyroid lobe with vascular invasion, together with lymphnode invasion in the anterior compartment and upper rightjugular invasion by a tumor with similar histological char-acteristics. The definitive diagnosis was of occult papillarycarcinoma with lymph node metastases (T1 N2b M0).

Radioiodine treatment was not possible given the patient’shistory of allergy to iodine contrast material. He has beenfollowed by the department of Endocrinology of the HGUGMand by our department. He is currently healthy and therehas been no tumor recurrence.

Discussion

Cystic masses on the side of the neck in young adults(aged 16 to 40) are frequently associated with a benign

Metástasis cervical de carcinoma papilartiroideo oculto

Neck metastasis of occult papillary thyroid carcinoma

L. García Monleón1, J. Calvo1, C. Navarro Cuellar2, S. González Otero1, B. Duarte3, M. Cuesta Gil3

Página del ResidenteRev Esp Cir Oral y Maxilofac 2006;28,4 (julio-agosto):237-245 © 2006 ergon

1 Médico residente. Hospital General Gregorio Marañón2 Médico adjunto del Servicio de Cirugía Oral y Maxilofacial. Hospital de Guadalajara,

Guadalajara3 Médico adjunto del Servicio de Cirugía Oral y Maxilofacial. Hospital de Ciudad Real,

Ciudad Real

Correspondencia:Laura García MoleónC/ Antonio Zapata, 14 2ºB28002 Madrid, EspañaEmail: lauramoleon@hotmail.com

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Metástasis cervical de carcinoma papilar tiroideo oculto240 Rev Esp Cir Oral y Maxilofac 2006;28,4 (julio-agosto):237-245 © 2006 ergon

por el Servicio de Endocrinología delHGUGM y por nuestro servicio, en elmomento actual se encuentra sano y librede recidiva tumoral.

Discusión

La presentación en un adulto joven(de 16 a 40 años) de una masa quísti-ca látero cervical, suele correspondersefrecuentemente con un proceso benig-no.1 Los quistes ltero-cervicales malig-nos son muy raros y suelen tener su ori-gen en tumores metastáticos prove-nientes principalmente de carcinomasde la región oro-naso-faríngea, del tiroi-des y glándulas salivares2, 3 o en el raroy controvertido carcinoma branquiogénico primario.4-6 Como eneste caso se confirmó posteriormente, existe la posibilidad de hallar-nos ante la infrecuente presentación primaria de un carcinoma papi-lar oculto tiroideo como metástasis cervical quística.

Habitualmente los carcinomas tiroideos se manifiestan comomasas asintomáticas dependientes del tiroides evidentes a la pal-pación. Hay otras formas de manifestación clínica primaria menosfrecuentes: linfadenopatías solitarias metastásicas, masas parafa-ríngeas,7 quistes cervicales,8-14 hemoptisis,15 y metástasis a distan-cia.16-18 Cuando un tumor tiroideo no se detecta con los métodosdiagnósticos habituales y presenta como manifestación primaria laaparición de una adenopatía metastásica cervical se denomina car-cinoma oculto. Esta forma de presentación en el carcinoma papilarllega a suponer del 10 al 26 % de los casos1, 16, 19-24.

Estas metástasis aparecen habitualmente como masas sólidas enel compartimento anterior (central y paratraqueal) y lateral (cade-na yugular media y baja).20, 23-27 Sin embargo, la presentación pri-maria de un carcinoma tiroideo papilar como metástasis cervical denaturaleza quística es extremadamente rara, habiéndose recogido44 casos en la literatura científica.8-14 El rápido crecimiento tumo-ral dentro de una adenopatía metastásica provocaría una necrosislicuefactiva central con la consiguiente degeneración quística delnódulo linfático, explicando los hallazgos en estos casos.2, 11-13

Las pruebas de imagen como la Ecografía y la TC son de granutilidad en el diagnóstico de masas a nivel cervical: localizan su posi-ción exacta y proporcionan información morfológica importantede la lesión y de las estructuras adyacentes como ganglios linfáti-cos, glándulas salivares, tiroides, etc. Si la apariencia de la masa esquística, existen algunos datos que sugieren la etiología maligna deésta, como son una pared gruesa e irregular, contenido ecogénicoen su interior y presencia de septos.1,11,14,28,29 En otros casos la apa-riencia del quiste es indistinguible de la de un quiste branquial, con-duciendo a un diagnóstico de sospecha erróneo.

En cuanto a la utilidad de la PAAF de una masa quística látero-cervical de etiología no filiada, ésta tiene un elevado porcentaje defalsos negativos para la detección de células malignas (de un 50 a67%) debido a la baja celularidad del aspirado.1,5,30-32 Por ello, si

process.1 Malignant cysts onthe side of the neck are veryrare and they tend to origi-nate principally from carci-nomas of the oro-naso-pha-ryngeal region, and thyroidand salivary glands,2, 3 orfrom the rare and contro-versial primary branchiogeniccarcinoma.4-6 As was laterconfirmed in this case, thereis a possibility of finding our-selves before the uncommonprimary presentation ofoccult papillary thyroid car-cinoma in the form of cysticmetastasis in the neck. Thyroid carcinomas usually

manifest as thyroid-dependant asymptomatic masses thatare evident on palpation. Primary clinical manifestations mayappear in other forms that are less common: solitary metasta-tic lymphadenopathies, parapharyngeal masses,7 neck cysts,8-14 hemoptysis15 and distant metastasis.16-18 When a thy-roid tumor is not detected with the usual diagnostic meth-ods, and when lymph node inflammation is the primary man-ifestation, this is called occult carcinoma. This form of pre-sentation of papillary carcinoma makes up 10 to 26% ofcases.1,16,19-24

These metastases normally appear as solid masses in theanterior compartment (central and paratracheal) and lat-eral (lower and mid-jugular region).20, 23-27 However, the pri-mary presentation of papillary thyroid carcinoma with cer-vical metastasis of a cystic nature is extremely rare, with only44 cases recorded in the scientific literature.8-14 Rapid tumoralgrowth within metastatic lymph node inflammation pro-vokes central liquefactive necrosis with the resulting cysticdegeneration of the lymph node, thus explaining the find-ings in these cases.2, 11-13

Imaging studies such as echographies and CAT scansare of great use for diagnosing cervical masses: the exactposition is located and important morphological informa-tion is provided of the lesion and of the adjacent structuressuch as lymph nodes, salivary glands, thyroid... If the appear-ance of the mass is cystic, there should be information sug-gestive of a malignant etiology, such as a thick and irregu-lar wall, an echogenic content in its interior, and the pres-ence of septi.1,11,14,28,29 In other cases, this cyst can be indis-tinguishable from a branchial cyst, and this can lead tothe suspected diagnosis being erroneous.

FNA has a large percentage of false negatives in malig-nant cell detection (from 50 to 67%) when used for lateralcystic masses of the neck with a non-affiliated etiology dueto the low cellularity of the aspirate.1,5,30-32 For this reason,if the puncture is negative for malignancy, an excisional biop-sy should be carried out of the mass in order to reach the

Figura 5. Pieza definitiva del tiroides donde se observa macros-cópicamente un pequeño nódulo en el lóbulo derecho.Figure 5. Definitive thyroid specimen. Small nodule can be viewedmacroscopically on right lobe.

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correct diagnosis, as in most cases it is erroneously labeledas a branchial cyst, and there will be delays in providing thecorrect diagnosis and treatment. While a positive puncturefor malignancy is of undisputable value when planningsurgery for a neck cyst, the high percentage of false nega-tives with regard to cystic lesions makes it of little use for rul-ing out the malignant pathology of this subgroup. Withregard to the macroscopic appearance of the aspirate, mostmetastatic punctures of papillary thyroid carcinoma obtaina dark and viscous liquid. A low percentage can have ano-dyne characteristics and a serous yellowish aspirate can beobserved,28 and the metastatic etiology of the lesion is unsus-pected.

Furthermore, in cases of microcarcinoma or occult pap-illary carcinoma, a palpable thyroid tumor is not observed,and even thyroid function tests and imaging tests such asechographies and CAT scans of the gland can appear nor-mal, which makes reaching a correct preoperative diagno-sis very difficult.8, 14

Therefore, before a neck mass with cystic characteristicsand an uncertain etiology, an excisional biopsy should becarried out, and the histopathologic analysis of the speci-men will lead to the definitive diagnosis. Complete resectionof the mass is recommended as, if malignant, carrying outan incisional biopsy will increase the risk of local recurrencein the area of the biopsy.10

If, as in our case, the anatomopathologic analysis showsthyroid tissue with signs of malignancy, on most occasionsthis will correspond to cervical metastasis of thyroid carci-noma. There are cases in the scientific literature of malig-nant degeneration of an ectopic thyroid tissue within abranchial cyst,2,3,6 but if the primary manifestation of thy-roid carcinoma as cystic metastasis in the neck is very rare,finding a branchial cyst that has become malignant is evenmore so.

With regard to the prognosis of these patients, differentsystems of staging and factors predicting aggressive behav-ior have been used that are similar to those used for differ-entiated carcinoma of the thyroid.33, 34 With regard to thefactors that can predict the aggressiveness of papillary micro-carcinomas, Hay & cols. found independent risk factors thatconsisted in the extent of the thyroid resection and the pres-ence of pathologic lymph nodes on diagnosis.35 Sugitani andYanagisawa found that that the presence of nodal metas-tasis in the neck of at least 3 cm and extracapsular exten-sion of the tumor on diagnosis was linked with high-risk fac-tors and aggressive behavior.36 Coinciding with these authors,Yamashita & cols.,37 in a revision of 1.628 papillary micro-carcinomas, found that extracapsular invasion of lymph nodemetastasis was an indicator of a higher recurrence rate. How-ever, despite the fact that the presence of cervical metas-tasis in a papillary carcinoma on diagnosis leads to a larg-er percentage of local relapses, different studies have notbeen able to show that there is any difference with regardto survival.25,33,36-38

la punción es negativa para malignidad, se debería llevar a cabouna biopsia excisional de la masa para llegar al diagnóstico correc-to, ya que en la mayoría de los casos se etiqueta equivocadamen-te como un quiste branquial, produciendo retrasos en el correctodiagnóstico y tratamiento. Por lo tanto, aunque el valor de una pun-ción positiva para malignidad sea indiscutible para la planificaciónquirúrgica de una masa cervical, su alto porcentaje de falsos nega-tivos en lesiones quísticas la hace poco útil para descartar patolo-gía maligna en este subgrupo. En cuanto al aspecto macroscópi-co del aspirado, en la mayoría de punciones de metástasis de car-cinoma papilar tiroideo se obtiene un líquido oscuro y viscoso, peroen un bajo porcentaje puede ser de características anodinas y obser-varse un aspirado seroso-amarillento donde nada nos haga sospe-char la etiología metastásica de la lesión.28

Por otra parte, en los casos de microcarcinoma o carcinomapapilar oculto no se observa tumor tiroideo palpable, e incluso lafunción tiroidea y las pruebas de imagen como la ecografía y la TCde la glándula pueden ser normales, lo que dificulta tremendamenteel diagnóstico correcto de forma preoperatoria.8, 14

Por lo tanto, ante una masa cervical de características quísticasy etiología incierta se procede a biopsia excisional de ésta, condu-ciendo el análisis histopatológico de la pieza al diagnóstico defini-tivo. Se recomienda resección completa de la masa ya que, si éstaes maligna, la realización de una biopsia incisional puede aumen-tar el riesgo de recidiva local en el lugar de la biopsia.10

Si, como en nuestro caso, el análisis anatomopatológico demues-tra tejido tiroideo con características de malignidad, la mayoríade las veces se corresponderá con una metástasis cervical de un car-cinoma tiroideo. Existen casos en la literatura científica de dege-neración maligna de tejido tiroideo ectópico dentro de un quistebranquial,2, 3, 6 pero si la manifestación primaria de un carcinomatiroideo como metástasis cervical quística es muy poco frecuente,que nos hallemos ante un quiste branquial malignizado es extre-madamente raro.

En cuanto al pronóstico de estos pacientes, se han utilizado dife-rentes sistemas de estadificación y factores predictores de compor-tamiento agresivo que son similares a los que utilizados para el car-cinoma diferenciado de tiroides.33,34 En cuanto a los factores predic-tivos de agresividad en los microcarcinomas papilares, Hay y cols.encontraron como factores de riesgo independientes la extensión dela resección tiroidea y la presencia de adenopatías patológicas en elmomento del diagnóstico.35 Sugitani y Yanagisawa encontraron comofactores de alto riesgo de comportamiento agresivo la presencia deadenopatías metastásicas a nivel cervical mayores de 3 cm y la exten-sión extracapsular del tumor en el momento del diagnóstico.36 En surevisión de 1.628 microcarcinomas papilares, Yamashita & cols,37

coinciden con los autores anteriores al encontrar que la invasión dela cápsula del nódulo linfático por el tumor se correlacionaba con unmayor riesgo de recidiva. Ahora bien, estando documentado que lapresencia de metástasis cervicales en un carcinoma papilar en elmomento del diagnóstico condiciona un mayor porcentaje de reci-divas a nivel local, diferentes estudios no han demostrado una dife-rencia en cuanto a supervivencia.25, 33, 36-38

En cuanto a la evolución de los llamados microcarcinomas papi-lares (según la última clasificación de la OMS, aquellos con un

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Masa laterocervical en varón joven242 Rev Esp Cir Oral y Maxilofac 2006;28,4 (julio-agosto):237-245 © 2006 ergon

diámetro menor a los 10 mm),39 la gran incidencia de estos halla-das en estudios de autopsias parece sugerir que la mayoría de ellossiguen un curso benigno.40 En un reciente estudio Ito y cols,41 vigi-laron la evolución de un grupo de 162 pacientes diagnosticados demicrocarcinoma papilar tiroideo por PAAF, encontrando que el tama-ño de la lesión había disminuido o permanecido estable a lo largode 5 años en un 72% de ellos. Pero en este estudio no queda claroel porcentaje de metástasis linfáticas que se produjeron durante losaños de seguimiento, el número total de pacientes con progresiónde la enfermedad, porqué 56 de esos pacientes fueron sometidosa cirugía en un segundo tiempo, ni el porqué de la elevada pérdi-da de pacientes que se produjo (siendo a los 5 años de un 70%).Por otra parte, sí existen estudios donde se ha observado de un 2a un 18% de recidivas locorregionales en función de la extensióndel tumor primario (adenopatías patológicas en el momento deldiagnóstico, extensión extracapsular, etc.) y el tipo de cirugía.25,35,42,43

Incluso en un bajo porcentaje de pacientes se ha observado la pre-sentación de metástasis a distancia.18, 35, 42

Por todo ello, pese a que el carcinoma papilar tiroideo tienegeneralmente muy buen pronóstico, su tratamiento óptimo conti-núa siendo un tema sujeto a debate. Se debe estratificar a los pacien-tes en función del riesgo de comportamiento maligno (utilizandoescalas como la AMES, AGES o MACIS)34, 44, 45 y aplicar el tratamientoque haya demostrado aumentar la supervivencia en este grupo. Encuanto a la extensión de la resección tiroidea, para pacientes debajo riesgo la realización de una tiroidectomía subtotal o total noha demostrado aumentar la supervivencia frente a la reseccióndel lóbulo tiroideo afecto.44 Sin embargo, algunos autores reali-zan y recomiendan la realización de una tiroidectomía total de ruti-na basándose en la elevada frecuencia de multicentralidad y afec-tación bilateral de la glándula,26 la necesidad de tratamiento abla-tivo posterior con radioyodo, la posibilidad de uso de la tiroglo-bulina como marcador de recidiva si se ha eliminado todo el tejidotiroideo y la potencial transformación en carcinoma anaplásico.17,44, 46, 47 En pacientes de alto riesgo, sí se recomienda la realizaciónde tiroidectomía bilateral ya que ha demostrado aumentar la super-vivencia de forma significativa.44 En nuestro caso, se realizó una tiroi-dectomía total por considerarse de alto riesgo, dado su modo depresentación.

En cuanto a la indicación de la linfadenectomía, también debe-remos diferenciar entre pacientes de alto y bajo riesgo. En estos últi-mos, la supervivencia no se altera con la realización de linfade-nectomía profiláctica.44

La extensión de la linfadenectomía es un tema controvertido,algunos autores recomiendan la realización de un vaciamiento cer-vical radical modificado ya que en sus series demuestran un aumen-to de la supervivencia con esta técnica en pacientes de alto riesgo(con adenopatías metastásicas, pacientes en los cuales el tumor pri-mario invade la cápsula y mayores de 60 años).48

En cuanto a la necesidad de un vaciamiento cervical radical modi-ficado bilateral, algunos estudios aconsejan su realización en aquelloscasos que presentan un alto riesgo de metástasis ganglionares con-tralaterales como son: aquellos con un tumor primario de gran tama-ño o cercano al istmo tiroideo, con extensión extracapsular, invasiónde tejidos vecinos o presencia de linfadenopatías de gran tamaño.49

With regard to outcome of the so-called papillary micro-carcinomas (according to the latest WHO classification, thosewith a diameter of less than 10 mm39), the greatest inci-dence found in autopsy studies seems to suggest that mostof these follow a benign course.40 In a recent study Ito &cols.41 observed the progress of a group of 162 patients diag-nosed with papillary thyroid microcarcinoma by FNA. Theyfound that the size of the lesion had diminished or it hadremained stable over 5 years in 72% of these patients. How-ever, this study does not clarify: the percentage of lymphat-ic metastases produced during the follow-up period, the totalnumber of patients with progression of the disease, as 56 ofthese patients underwent second stage surgery, nor is thehigh patient loss explained (70% over five years). On theother hand there are studies that have shown a locoregion-al recurrence rate between 2 and 18%, depending on theextension of the primary tumor (pathologic lymph nodes ondiagnosis, extracapsular extension, etc.) and on the typeof surgery.25,35,42,43 Even in a small percentage of patients thepresence of distant metastasis was observed.18,35,42

In view of this and despite that papillary thyroid carci-noma has generally a very good prognosis, the best thera-py continues being the subject of much debate. Patientsshould be stratified according to the risk of malignant behav-ior (using scoring such as AMES, AGES o MACIS)34,44,45 andthe therapy shown to increase survival in this group shouldbe applied. With regard to how extensive the thyroid dis-section should be, for low-risk patients carrying out a subto-tal or total thyroidectomy has not been shown to increasesurvival with regard to the resectioning of the affected thy-roid lobe.44 However some authors carryout, and they rec-ommend carrying out, a routine total thyroidectomy basedon the high frequency of multicentrality and bilateral involve-ment of the gland,26 the need for posterior ablative treat-ment with radioiodine, the possibility of using thyroglobulinas a recurrence marker if all thyroid tissue has been elimi-nated, and the potential transformation to anaplastic car-cinoma.17,44,46,47 In high-risk patients, carrying out a bilat-eral thyroidectomy is recommended as it has been shown toincrease survival significantly.44 In this case of ours, a totalthyroidectomy was carried out as it was considered a high-risk case, given the presentation mode.

With regard to the indication for lymphadenectomy, weshould differentiate between high and low-risk patients. Inthe latter, survival does not change after a prophylactic lym-phadenectomy is carried out.44

The extent of lymphadenectomy is a controversial sub-ject. Some authors recommend carrying out a modified rad-ical neck dissection as in their series this technique has result-ed in an increase in the survival of high-risk patients (patientswith metastatic lymph node swelling, those with a primarytumor that invades beyond the capsule and in patients thatare over 60).48

With regard to the need for bilateral modified radicalneck dissection, some studies advise carrying this out in those

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cases that present a high risk of contralateral lymph nodemetastasis such as: those with a primary tumor of a largesize or near the thyroid isthmus, with extracapsular exten-sion, invasion of neighboring tissue or the presence of lym-phadenopathies of a large size.49

With regard to papillary thyroid carcinoma, given thedevelopment of imaging techniques for diagnosis and theuse of fine needle aspiration, there has been an increase inincidental diagnoses in recent years. As a result, there hasbeen controversy surrounding the need for therapy in thesecases and how extensive this should be.35

With regard to the extent of a thyroidectomy, Hay andcols.,35 in a study of 535 papillary microcarcinomas, observeda greater percentage of locoregional recurrences in thosepatients subjected to a unilateral lobectomy compared withthose that underwent a bilateral resection of the thyroid(20% and 5% of recurrence at 20 years respectively), but nostatistically significant differences were observed with regardto subtotal, near-total or total thyroidectomies. These authorsindividualized two factors contributing to the risk of locore-gional recurrence: the extent of surgery and the lymphaticmetastasis at initial presentation. Given the high percent-age of multifocality and bilaterality that was observed (20%and 10% respectively) and that recurrences tend to appearin the remaining thyroid tissue, these authors were in favorof a near total thyroidectomy. On the other hand Baudinand cols.42 found two factors that influenced the risk of locore-gional recurrence: tumor multifocality and the extent of thesurgery, with the percentage of recurrences being 1.2 and8.6% in unifocal and multifocal tumors respectively, andof 2.3% following a total thyroidectomy as opposed to 8.2%with lobectomy. As a result of this, they concluded that treat-ment should be individualized according to the extension ofthe disease. They recommend a loboisthmusectomy for tumorswith just one focus, and carrying out a subtotal or total thy-roidectomy in cases of multiple foci. In spite of this, distin-guishing preoperatively those patients with negative prog-nostic factors is impossible given that current imaging tech-niques are not sensitive enough for detecting invasion of thethyroid capsule, multifocality and microscopic lymphaticmetastasis. As a result of this, there is still much debate asto the most suitable therapy. Offering the patient a bilat-eral thyroidectomy would therefore appear reasonable asit should not involve any complications if carried out by experthands, and there are fewer recurrences when compared withmore conservative surgery.

If papillary microcarcinoma includes clinically or radio-logically significant lymphadenopathies at diagnosis, carry-ing out modified radical cervical resection is recommend-ed, as it has been demonstrated that the number of cervi-cal recurrences is reduced.25, 50 Wada & cols.25 even observeda rate of lymph node recurrence of 16.7%, which representsa similar percentage to that found in larger sized papillarycarcinomas.33, 50 These findings suggests that patients withpalpable lymphadenopathy have a high risk of nodal recur-

En lo que respecta al microcarcinoma papilar tiroideo, dado eldesarrollo de las técnicas de diagnóstico por imagen y el uso de lapunción aspiración con aguja fina, en los últimos tiempos ha aumen-tado el diagnóstico incidental de éstos y, con ello, ha aumentadotambién la controversia acerca de si precisa tratamiento y cual debeser la extensión de éste.35

En cuanto a la extensión de la tiroidectomía, Hay y cols,35 en unestudio sobre 535 microcarcinomas papilares objetivaron un mayorporcentaje de recidivas locorregionales en aquellos sujetos someti-dos a una lobectomía unilateral, respecto a los que se realizó unaresección bilateral del tiroides (20 y 5% de recidivas a los 20 años,respectivamente), pero sin objetivar diferencias estadísticamentesignificativas entre la realización de tiroidectomía subtotal, casi totalo total. Estos autores individualizaron 2 factores de riesgo de reci-diva locorregional: la extensión de la cirugía y la presentación ini-cial con metástasis linfáticas. Dado el alto porcentaje de multifoca-lidad y bilateralidad que objetivaron (20 y 10% respectivamente)y que las recidivas suelen aparecer en el tejido tiroideo remanente,estos autores se inclinan por la realización de una tiroidectomía casitotal. Por otra parte, Baudin y cols42 encontraron dos factores queinfluían en el riesgo de recidivas locorregionales: la multifocalidaddel tumor y la extensión de la cirugía, siendo el porcentaje de reci-divas 1,2 y 8,6% en tumores unifocales y multifocales respectiva-mente y de un 2,3% tras la realización de tiroidectomía total fren-te a un 8,2% con la lobectomía. Por ello, concluyen que el trata-miento debería individualizarse en función de la extensión de laenfermedad, recomendando la realización de loboistmectomía entumores con un solo foco y la realización de tiroidectomía subtotalo total en los casos de multifocalidad. A pesar de esto, es imposi-ble distinguir de forma preoperatoria aquellos pacientes con fac-tores pronósticos negativos dada la insuficiente capacidad de lastécnicas de imagen hoy en día para objetivar la presencia de inva-sión capsular tiroidea, multifocalidad y metástasis linfáticas micros-cópicas, por lo que el mejor tratamiento permanece sujeto a deba-te. Por lo tanto, parece razonable ofrecer al paciente una tiroidec-tomía bilateral que, si bien no presenta grandes complicaciones rea-lizada por manos expertas, sí disminuye el número de recidivas res-pecto a otra intervención más conservadora.

Si el microcarcinoma papilar se presenta con adenopatías pato-lógicas clínicas o radiológicas en el momento del diagnóstico, serecomienda la realización de un vaciamiento cervical radical modi-ficado, ya que ha demostrado disminuir el número de recidivas anivel cervical.25, 50 Incluso tras este, Wada y cols.25 objetivaron un16,7% de recidivas ganglionares, porcentaje similar al encontradoen carcinomas papilares de mayor tamaño.33, 50 Este hallazgo sugie-re que los pacientes con adenopatías palpables tienen un alto ries-go de recurrencia nodal independientemente del tamaño del car-cinoma primario, por lo que el vaciamiento cervical debería guiar-se por los mismos criterios. En el caso de microcarcinomas papila-res tiroideos sin adenopatías palpables, el mismo estudio de Wadano evidencia disminución en el número de recidivas para el grupode tratados con linfadenectomía cervical profiláctica. Por lo tantoconcluyen que, mientras que el vaciamiento cervical terapéuticoestá indicado, no lo está su realización de forma profiláctica, es decir,en ausencia de adenopatías palpables.

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Conclusiones

Con la presentación de este caso pretendíamos remarcar que, aun-que la mayoría de quistes laterocervicales en adultos jóvenes se corres-ponden con patología benigna, el clínico debe considerar la posibili-dad de hallarse ante una metástasis cervical de un carcinoma oculto,incluyendo entre los posibles diagnósticos diferenciales el microcarci-noma papilar titroideo. Por lo tanto, ante un adulto joven que se pre-senta en nuestra consulta con una masa látero cervical de caracterís-ticas quísticas, nuestro protocolo diagnóstico es el siguiente:1. Identificar posibles factores de riesgo para malignidad (historia

familiar de carcinoma tiroideo, radioterapia en la infancia, etc.)2. Exploración física exhaustiva que incluya el tracto aerodigestivo

superior y la glándula tiroidea.3. PAAF del quiste cervical (teniendo en cuenta el alto porcentaje

de falsos negativos para células malignas que se observa en estaslesiones).

4. Ecografía y/o TC y/o RM cervical (con evaluación de la masa,posibles adenopatías cervicales y glándula tiroidea).

5. Si existe algún dato sugerente de patología tiroidea, realizar estu-dio de función tiroidea que incluya determinación de hormo-nas tiroideas y gammagrafía de la glándula.

6. Debido a que una masa quística látero-cervical en un adultojoven suele ser de etiología benigna (en más del 90% de loscasos), el diagnóstico de confirmación suele obtenerse de formapostoperatoria tras el análisis histopatológico de la pieza rese-cada. Solo en el caso de sospechar malignidad por Ecografíao TC, se indicaría la realización de una biopsia intraoperatoriapara, si fuera preciso, ampliar la cirugía.

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Conclusions

The aim of this case was to stress that even though mostlateral neck cysts in young adults correspond to a benignpathology, the clinician should consider the possibility thatthis is in fact cervical metastasis of occult carcinoma andthat, as a result, papillary thyroid microcarcinoma shouldbe included in the possible differential diagnoses. Therefore,if a young adult presents with a lateral neck mass with cys-tic characteristics, the diagnostic protocol should be the fol-lowing:1. Identification of the possible risk factors for malignan-

cy (family medical history for thyroid carcinoma, radio-therapy during infancy, etc.).

2. Exhaustive physical examination that includes the upperaerodigestive tract and the thyroid gland.

3. FNA of the cervical cyst (bearing in mind the high per-centage of false negatives for malignant cells that areobserved in other lesions).

4. Echography and/or CAT scan and/or cervical RMI (withevaluation of the mass, possible cervical lymph nodeswelling and thyroid gland).

5. If there is anything suggestive of thyroid disease, a thy-roid function test should be carried out that includes thy-roid hormone determination and a gammagraphy of thegland.

6. As a lateral cystic neck mass in a young adult tends tobe of a benign etiology (in more than 90% of cases), theconfirmation diagnosis tends to be obtained after thesurgery and after the histopathologic analysis of theresected specimen. Only if malignancy is suspected inthe echography or CAT scan is carrying out an intra-operative biopsy indicated in order to amplify the surgeryif necessary.

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