notas clÍnicas tumoración inguinal: una forma de...

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475 An. Sist. Sanit. Navar. 2007, Vol. 30, Nº 3, septiembre-diciembre NOTAS CLÍNICAS Tumoración inguinal: una forma de presentación de la hidatidosis ósea. A propósito de un caso Inguinal tumor: a rare occurrence of hydatid disease. A case report A.M. Calvo 1 , J.M. Cires 1 , S. Montón 1 , H. Sarasibar 2 , P. Lasanta 3 , F.J. Artázcoz 3 Correspondencia: Ana M. Calvo Benito Servicio Cirugía General y Aparato Digestivo Hospital de Navarra C/ Irunlarrea, 3 31008 Pamplona Tfno. 848 422179 RESUMEN La enfermedad hidatídica ósea es una entidad infrecuente que representa el 0,5-2,5% de todas las hidatidosis. Las vértebras son los huesos más común- mente afectados (50%) seguidos de la pelvis (25%) y de los huesos largos (15-25%). Las manifestaciones clínicas aparecen cuando existe una gran destrucción ósea o complicaciones, por lo que el diagnóstico se realiza generalmente en estadios tardíos mediante técnicas de imagen y en oca- siones de manera intraoperatoria. El tratamiento en los casos operables es la extir- pación quirúrgica pudiendo asociar tratamiento medi- co con albendazol. Presentamos el caso de un paciente con hidatido- sis ósea, localizada en la pelvis, en ausencia de afecta- ción de otros órganos. El paciente presenta como única manifestación clínica una tumoración inguinal derecha y es intervenido quirúrgicamente ante la sos- pecha de una hernia inguinal complicada con el hallaz- go intraoperatorio de hidatidosis pélvica. Palabras clave. Tumoración inguinal. Hidatidosis ósea. Equinococcus granulosus. ABSTRACT Osseous hydatid disease is an infrequent entity that represents 0.5-2.5% of all hydatidoses. The vertebrae are the most commonly affected bones (50%), followed by the pelvis (25%) and the long bones (15-25%). The clinical manifestations appear when there is large scale osseous destruction or complications, which is why the diagnosis is generally made in late stages through imaging techniques and on occasion in an intra-operational form. Treatment in operable cases is by surgical extirpation, which can be associated with medical treatment with albendazol. We present the case of a patient with osseous hydatidosis, localised in the pelvis, with an absence of other affected organs. The only clinical manifestation presented by the patient was an inguinal tumour on the right side. The patient received a clinical intervention facing the suspicion of an inguinal hernia, complicated by the intra-operational discovery of pelvic hydatidosis. Key words. Inguinal tumour. Osseous hydatidosis. Equinococcus granulosus. 1. Servicio de Cirugía General y Aparato Diges- tivo. Hospital García Orcoyen. Estella. 2. Servicio de Radiología. 3. Servicio de Cirugía Ortopédica y Traumatolo- gía. Hospital García Orcoyen. Estella. Fecha de recepción el 19 de enero de 2007 Aceptado el 2 de marzo de 2007 Aceptación definitiva el 22 de junio de 200 An. Sist. Sanit. Navar. 2007; 30 (3): 475-479.

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475An. Sist. Sanit. Navar. 2007, Vol. 30, Nº 3, septiembre-diciembre

NOTAS CLÍNICAS

Tumoración inguinal: una forma de presentación de la hidatidosisósea. A propósito de un casoInguinal tumor: a rare occurrence of hydatid disease. A case report

A.M. Calvo1, J.M. Cires1, S. Montón1, H. Sarasibar2, P. Lasanta3, F.J. Artázcoz3

Correspondencia:Ana M. Calvo BenitoServicio Cirugía General y Aparato DigestivoHospital de NavarraC/ Irunlarrea, 331008 PamplonaTfno. 848 422179

RESUMENLa enfermedad hidatídica ósea es una entidad

infrecuente que representa el 0,5-2,5% de todas lashidatidosis. Las vértebras son los huesos más común-mente afectados (50%) seguidos de la pelvis (25%) y delos huesos largos (15-25%).

Las manifestaciones clínicas aparecen cuandoexiste una gran destrucción ósea o complicaciones,por lo que el diagnóstico se realiza generalmente enestadios tardíos mediante técnicas de imagen y en oca-siones de manera intraoperatoria.

El tratamiento en los casos operables es la extir-pación quirúrgica pudiendo asociar tratamiento medi-co con albendazol.

Presentamos el caso de un paciente con hidatido-sis ósea, localizada en la pelvis, en ausencia de afecta-ción de otros órganos. El paciente presenta comoúnica manifestación clínica una tumoración inguinalderecha y es intervenido quirúrgicamente ante la sos-pecha de una hernia inguinal complicada con el hallaz-go intraoperatorio de hidatidosis pélvica.

Palabras clave. Tumoración inguinal. Hidatidosisósea. Equinococcus granulosus.

ABSTRACTOsseous hydatid disease is an infrequent entity

that represents 0.5-2.5% of all hydatidoses. Thevertebrae are the most commonly affected bones(50%), followed by the pelvis (25%) and the long bones(15-25%).

The clinical manifestations appear when there islarge scale osseous destruction or complications,which is why the diagnosis is generally made in latestages through imaging techniques and on occasion inan intra-operational form.

Treatment in operable cases is by surgicalextirpation, which can be associated with medicaltreatment with albendazol.

We present the case of a patient with osseoushydatidosis, localised in the pelvis, with an absence ofother affected organs. The only clinical manifestationpresented by the patient was an inguinal tumour onthe right side. The patient received a clinicalintervention facing the suspicion of an inguinal hernia,complicated by the intra-operational discovery ofpelvic hydatidosis.

Key words. Inguinal tumour. Osseous hydatidosis.Equinococcus granulosus.

1. Servicio de Cirugía General y Aparato Diges-tivo. Hospital García Orcoyen. Estella.

2. Servicio de Radiología.

3. Servicio de Cirugía Ortopédica y Traumatolo-gía. Hospital García Orcoyen. Estella.

Fecha de recepción el 19 de enero de 2007

Aceptado el 2 de marzo de 2007

Aceptación definitiva el 22 de junio de 200

An. Sist. Sanit. Navar. 2007; 30 (3): 475-479.

INTRODUCCIÓNLa incidencia de hidatidosis en España

es de 5 a 9 casos por cada 100.000 habi-tantes1,2. Es una infección parasitaria pro-ducida por la larva del Equinococcus gra-nulosus que en su forma adulta vive en elintestino del perro y afecta al hombre alingerir los alimentos contaminados por lasheces de estos animales.

En el hombre tras la ingesta, losembriones de este parásito se liberan en elintestino delgado, atraviesan la mucosaintestinal y a través de la circulación por-tal son transportados (15%) casi siempreal hígado (65%) y al pulmón una vez sobre-pasado el filtro hepático; si pasan el filtrode los capilares pulmonares y alcanzan lacirculación arterial pueden afectar a otrosórganos como el riñón, el cerebro o el sis-tema músculo esquelético (0,5-2,5%) comose presenta en este caso3,4.

La hidatidosis ósea se caracteriza porun periodo de latencia largo (10-20 años),en el que no hay una alteración del estadogeneral. De forma que se diagnostica enestadios muy avanzados, cuando hay unaafectación muy extensa del hueso y suextirpación completa es muy difícil5.

Nuestro objetivo es describir una mani-festación clínica poco usual de la enferme-dad hidatídica.

CASO CLÍNICOVarón de 76 años, agricultor, con anteceden-

tes de hipertensión arterial, enfermedad pulmo-nar obstructiva crónica, fibrilación auricular yaccidente cerebrovascular hace dos años, queconsulta en el Servicio de Urgencias por presen-tar desde hace 3 días una tumoración inguinalderecha dolorosa. No refiere otras manifestacio-nes clínicas acompañantes.

En la exploración física el paciente presentabuen estado general con adecuada coloración ehidratación. La exploración de los aparatos res-piratorio y cardiocirculatorio son normales y enel abdomen se aprecia una tumoración en laregión inguinal derecha, dura, dolorosa e irre-ductible a la palpación.

Los datos de laboratorio muestran 10.600leucocitos sin desviación izquierda y un 6% deeosinófilos. La radiografía simple de tórax y deabdomen (que no incluye toda la pelvis) nomuestran anomalías.

Con la presunción diagnóstica de herniainguinal derecha complicada, se interviene alpaciente hallando durante el acto quirúrgicouna tumoración quística de 4 por 4 cm de diá-metro que infiltra la rama superior derecha delpubis y que al romperse de manera accidentalcontiene vesículas hidatídicas que se aspiran.Se realiza quistectomía parcial y lavado consuero hipertónico.

En el estudio anatomopatológico se eviden-cia la pared del quiste con fibrosis revestida ensu parte interna por histiocitos y abundantescélulas gigantes multinucleadas y en su interiorrestos celulares, membranas hialinas acelularesy ganchos birrefringentes de escólex, lo queconfirma la sospecha intraoperatoria de quistehidatídico.

El postoperatorio transcurre sin inciden-cias y se realiza, durante el mismo, el estudioserológico con hemoaglutinación indirectaapreciándose títulos de 1/160, una radiografíade pelvis en la que se halla una lesión lítica enla rama púbica superior derecha de aspectomultiloculado y expansiva que rompe la corti-cal (Fig. 1) y en la TC abdominal con contrasteyodado endovenosos y oral se descarta la pre-sencia de hidatidosis hepática y se objetiva larama púbica superior derecha desestructuradacon una lesión lítica que rompe la cortical ante-rior y un aumento de partes blandas adyacen-tes (Fig. 2).

En el momento del alta el paciente esta asin-tomático y se inicia tratamiento oral con alben-dazol 800 mg/día, administrando ciclos de 28días de tratamiento seguidos de 14 días de des-canso hasta completar 3 ciclos.

En los controles posteriores el paciente pre-senta una limitación dolorosa a la movilizaciónde la cadera en sus ejes máximos que no le impi-de la realización de una vida autónoma y quecontrola con analgésicos. En la radiografía depelvis se aprecian múltiples lesiones quísticasde carácter infiltrativo que no respetan la corti-cal ósea en las ramas ilio e isquio pubianas de lahemipelvis derecha y la afectación del cotilocon incongruencia pero con espacio articularconservado. Se opta por tratamiento conserva-dor y seguimiento periódico en consulta.

A los diez meses del diagnóstico, el pacientepresenta un deterioro progresivo de sus capaci-dades cognitivas y de su relación con el medio,y tras sufrir una caída, ingresa en el hospital condolor e impotencia a la deambulación.

En la radiografía de pelvis se aprecia unafractura de ramas pélvicas con afectación arti-cular en la hemipelvis derecha sobre la zona deafectación de la hidatidosis, sin desplazamientode los fragmentos.

A. M. Calvo y otros

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TUMORACIÓN INGUINAL: UNA FORMA DE PRESENTACIÓN DE LA HIDATIDOSIS ÓSEA. A PROPÓSITO DE UN CASO

Figura 1. Rx de pelvis: lesión lítica en la rama púbica superior derecha.

Figura 2. TAC abdominal: lesión lítica en la rama púbica superior derecha que rompe la cortical ante-rior con un aumento de partes blandas adyacentes.

El realizar una sustitución articular por unaprótesis total con una infección activa estaríacontraindicada por el riesgo de diseminación dela parasitosis y la exéresis en bloque de la lesióne implante de una prótesis a medida con recons-trucción del acetábulo podría ser tenida en cuen-ta pero dado el deterioro cognitivo del pacientese opta por tratamiento conservador mediantedeambulación de descarga y analgesia.

DISCUSIÓNLa hidatidosis es una enfermedad para-

sitaria de distribución universal debida ala larva del cestodo Equinococcus granu-losus, cuyo huésped definitivo es el perroy que puede trasmitirse al hombre al inge-rir alimentos contaminados por las hecesde los perros parasitados6.

Las localizaciones primarias más fre-cuentes en el hombre son la hepática(65%) y la pulmonar (15%) siendo la hida-tidosis ósea poco frecuente (0,5-2,5%)7.

En la mayoría de los casos de hidatido-sis ósea, ésta es la única localización deesta enfermedad y excepcionalmente seasocia a hidatidosis pulmonar o hepática,que deben ser descartadas durante el pro-ceso diagnóstico con las técnicas de ima-gen habituales: ecografía hepática y radio-grafía de tórax8.

Las vértebras son los huesos máscomúnmente afectados (50%) seguidos dela pelvis (25%) y de los huesos largos (15-25%)6,9.

La invasión intraósea ocurre por tresmecanismos: mecánico debido al creci-miento expansivo del quiste, fagocitariopor los osteoclastos que se encuentran enlas zonas de compresión e isquémico debi-do a la disminución de la circulación san-guínea9.

La hidatidosis ósea es una enfermedadsilenciosa, de larga evolución ya que pre-senta un periodo de latencia largo (10-20años); cuando aparece sintomatología clíni-ca como dolor, tumefacción, inestabilidad oartralgias es debido a una destrucción óseaimportante y si afecta a los tejidos adya-centes suelen aparecer tumoraciones departes blandas8, como ocurre en nuestrocaso. Si se localiza en la región inguinal esnecesario el diagnóstico diferencial conotros procesos como la hernia inguinal

complicada, lipomas, hematomas, adenopa-tías… Otras formas de presentarse estaenfermedad ósea es cuando aparecen com-plicaciones, como fracturas patológicas,infecciones bacterianas secundarias con fis-tulización, extensión transarticular e intra-pelvica1,8.

Estos pacientes no suelen presentaralteraciones de los parámetros analíticossalvo eosinofilia en un 25% de los casos8.Los estudios serológicos más sensiblesson la hemoaglutinación indirecta o Elisa ylos más específicos el Western blot o inmu-noelectroforesis8,10 aunque la ausencia deserología positiva para Equinococcus nodescarta la enfermedad.

Los estudios de imagen utilizados sonlas radiografías simples, la TC y la RMN. Enla radiografía simple se observan lesioneslíticas uni o multivesiculares de carácterexpansivo, sin limites precisos que puedenromper la cortical y asociarse con unaumento de la densidad de las partes blan-das adyacentes y calcificaciones al nivelde la periquística. Estos hallazgos sonsimilares a los de la tuberculosis, absce-sos, micosis y neoplasias3,11,12.

La TC y sobre todo la RMN, hoy en díaconsiderada la prueba de elección, permi-ten valorar mejor las estructuras óseasafectadas y sus relaciones anatómicas5,6,13.Los hallazgos en la TC son similares a losde la radiografía simple y es un hallazgotípico en la RMN la lesión quística tabica-da, hipointensa en T1 e hiperintensa en T2,pudiendo variar el grado de intensidad y lahomogeneicidad según el contenido pro-teico y las vesículas hijas11,12.

El diagnóstico de certeza es encontrarescólex en la lesión resecada quirúrgica-mente, como es nuestro caso1,14 y la pun-ción-biopsia no debe realizarse por el riegode rotura, extensión y anafilaxia que sepresenta hasta en un 20% de casos3.

El tratamiento de elección en los casosoperables es la escisión completa con unmargen amplio ya que si no va seguida deun elevado número de recidivas5,15 y el tra-tamiento con mebendazol o albendazolpuede asociarse a la cirugía o usarse comoterapia aislada en las lesiones inoperables.Se recomienda albendazol (10 mg/Kg/día)ya que parece ser más eficaz que el

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mebendazol (40 mg/Kg/día) debido a sumayor penetración en los quistes16,17.

El pronóstico de la hidatidosis ósea esmalo especialmente cuando afecta a lasvértebras y la pelvis ya que la resecciónradical del área afectada es imposible en lamayoría de los pacientes3,7,18.

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TUMORACIÓN INGUINAL: UNA FORMA DE PRESENTACIÓN DE LA HIDATIDOSIS ÓSEA. A PROPÓSITO DE UN CASO