ASOCIACION DE CIRUGIA

Sesión del dfa 21 de noviembre de 1964

ENFISEMA PULMONAR HIPERTRóFICO LOCALIZADO DEL NIÑO "'

J. REVENTÓS, J. PALOU, R. 0RTIZ C AMPOS

El caso que presentamos a continuación, y sobre ~1 que centraremos llllesb·os conientarios, es el segundo que se ha pl:lblicado ea la literatura ospaíí.ola sobre esta enfermedad, propia de lactantes y niños pequeños. cuya patogenia queda todavía bastante obscma.

Caso clín·ico.- H. C., sexo masculino, de 15 meses al ingreso en el Servicio. Nacido a término, después de un embarazo no~al. A los 2 meses presenta un opisocüo bronconcumónico, con fiebre alta, disnea y cianosis. El cuadro cede con antibióticos ele amplio espectro. Al cabo de un mes presenta una nueva recidiva, que también es dominada. A partir de aquel entonces los episodios de disnea y cianosis se repiten con hecuencia. No volvió a presentarse otro síndrome infectivo.

En febrero-marzo 1964, es visitado en este Hospital, haciéndosele la indica­eión quirúrgica.

El 17 de marzo ingresa en el Servicio. Se trata de un niño delgado, que no se ~alla en este momento en especiales dificultades respiratorias. La percusión a mvel de la parte superior del bemitórax derecho es clara, el murmullo vesicular est:i disminuido, y se auscultan algunos roncus y sibilantes. Los exámenes san­gumeos son completamente normales. A rayos X se ve en el campo pulmonar st;perior derecho una hiperclaridad (fig. 1); podría también tratarse de un quiste aereo congénito a tensión, aunque sus límites serían quizá demasiado imprecisos. E.l mediastino está desviado a la derecha. Se establece una indicación quirúr­gica de mgencia relativa, pues el nii'ío presentaba 1ma cierta disnea, aunqtte no e~taba eu insuficiencia respiratoria aguda. Llegamos, pues, a la mesa de opera­Cl?nes con el diagnóstico do enfisema pulmonar hipertrófico localizado o qttiSte aereo congénito.

lim1edíatarnente antes de ln intervención y con el enfermito ya anestesiado s~ le practica una broncoscopia (Dr. HA'R'J:ONC), para excluir la xemota posibi­hdad de la presencia de un ouerpo extraño intrabronquial de origen vegetal tra~spa-rente a los rayos X. ~sta dio: c~uina aplanada, árbol bronquial izguiei~O ~onnal ; e1~ el árbol bronqwal derechó se encuentra al bronquio lob(U· supenor tirado ha01a aba¡o. Ausencia de sc01·eciones, mucosa normal.

lntervenciórl (18-III-1964).- Una vez terminada la broncoscopia, se pun-

(•) T •·abajo realizado c~m In ayuda M Fu,daáón J . Espo11n. de Jlnr~elona.

.160 i\NALES. SECCJÓN CIRUcfA

ciona el hcmitórax clrrec:ho por delante, a nivel del tercer espacio inlen:ostal. Se deja la aguja en contacto con la atmósfera. Por ella sale constantemente aire. Anestesia general con Fluothane e intubacióo traqueal (to-ancl-fro).

F1c. L- Radiografía ¡>reOJ>Cratoria. Obsérvese la zona de hiperdaridad en hemitórax derecho y el mediastino rechazado hacia la izquierda.

Toracotomía derecha por quinto espacio. Pleura libre. Se tira la aguja. El lóbulo superior derecho es enorme y hace protmsióu a través de la herida de toracotomía. Su superficie es lisa y no se ven bullas sobre ella. La lobcctomla es banal y muy fácil, a pesar del tamaño del lóbulo. El bronquio era de con· sistencia y tamaño normales. Se cierra con tres ptmtos no transfix:iantes. Cobertura del muñón bronquial y cierre del tórax sobre dos drenajes.

El curso postoperatorio fue simple en los primeros 4 días, hasta que se retiraron los drenajes con el pulmón absohüamente reexpansionaclo. Luego du· rante 10 días el niño tuvo fiebre alta y taquicardia·, que paulatinamente fl~e cediendo. AJta al 17 d\a en perfectas condiciones. El media.~tino está en su ~1 ~10

a rayos X y no hay hipcrclatidacl (fig. 2). Ou·rso. - 'En jttlio de 1964 fue visto ele nuevo ei niño, que lltl había vueltl)

a presentar crisis clisneicas ni ninguna di:ficultacl respiratoria. ExamimKlo nueva· mente en octubre, sigue en perfectas condiciones.

Examen de la pieza. -ftsta presentaba el aspecto típico ele espon¡·a, atmj:¡e una vez separada de su conexión bronquial había disminuido de vo umet). ~ blebs ni bulJas en la superficie del lóbulo. Al examen histológico encontramos todo el parénquima constituido por infinidad de vesículas o alvéolos dilatados Y

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1\AVEN'l'ÓS Y COI.S. ENFISEMA PULMONAB 161

en muchos casos desgarrados que se fusionan frecuentemente con los vecinos (fig . . 3). En otros campos, generalmente en las inmediaciones de los bronquios gruesos, se observa una condensación del estroma con engrosamientos de los tabiques y una inñltraci6n difusa en que el elemento predominante es la célula

i'tG. 2.- Radiografía posto¡>eratoría. El mediastino ba regresado a su posición normal, el coratón ocupa el centro del tóra..-.c.

redonda de tipo linfocilario o plasmático. En la .figura 4 en una microfotografía de una pared bronquial, pueden obsetvarse las alteraciones p1·ohmdas de su pared cartlla¡¡;mosa, que está reducida a indicios degenerados. En Ja figura 5, pueden verse claramente los pliegues de la mucosa bronquial dentro de uno de estos conductos.

Drs?usrÓN.~ No creemos que esta lesión tenga un origen congénito. En la mmensa mayoría de los casos estudiados a.~1atómica o histológicu­:nenre, se ha podido hal'lnr una ca1.1•sn, existiendo además. siempre un mte~·v,~lo, más o menos col'to entre ln pre:;entaci6n de los sínbomas }' el nact,mtento. Lo que sí puede coe"istiv es una clebihda.d congénita del parenquima pulmonar, qne permita con niás facilidad el desarrollo de esta ¡Üter,lgión; asi, l·I.e:AD dice <:ttte e11 el enfisema obstru<;:tivo del adulto1 eJ

162 ANALES. SECCIÓN CmUGÍA

FIG. 3.-Microfotografía del parénc¡uima pulmonar constituido ¡>ar vesículas o alvéolos dlla· tados. Condensación del estroma con engrosamientos de los tabiques e infiltración difusa eu que el elemento predominante es la célula redonda de tipo linfocitario o plasn¡ático.

FJG. 4.- ~íicrofotografia de pared bronquial en la que pueden verse los elemento< cartUa· ginosos de sQstén reducidos a residuos.

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RAVENTÓS 'Y GOLS. ENFISEMA PULMONAR 163

lóbulo afecto nunca llega a tener un tamaño tan grande. Seria, pues, más bien una afección "neo-natal" más que congénita (BA1LLY).

Esta lesión se presenta sobre todo en niños recién nacidos o lactantes, aunque lo puede hacer también en niños mayorcitos-, de 4-5 años, pre-

F•c. S.- ~icrofotografia en que pueden observarse los pliegues de la mueosa endobronquial (Dr. Ortiz).

sentando incluso BnECKLER un caso de un adult0 de 25 años. Afecta de manera parecida a ambos sexos.

Esta lesión afecta casi únicamente a los dos lóbulos superiores, tanto al derecho como al izquierdo y al lóbulo medio. Es curioso hacer notar que en muchos casos que afecta al lóbulo superior izquierdo, interesa al culmen, estando intacta la língula. FtSHER, PoTTS y HOLLINCER creen que ~llo ~s debido a que las fuerzas respiratorias que actúan sobre Jos lóbulos mf~r:ores son muy superiores a las que actúan sobre los lóbulos superiores, qu.tza c~mo consecuencia de su disposición anatómica, por lo que sería mas f,ác1l en éstos la producci611 de un enfisema obstructivo.

Los restantes lóbulos suelen estar comprimidos o incluso atelectásicos; se produce entonces la "paradójica radio-clinica de Shaw", que consiste en que las zonas obscuras son las sanas mientras que las zonas claras son ~as enfermas. En nuestro caso, los lóbuÍos restantes, aunque notablemente mfer~ores de tamaño al "megalóbulo", no estaban atelectásicos y se reex­panslOnaron })rontamente.

164 ANALES. SECCIÓN OI.RUGÜ

PATOGENIA - ~sta no está, por el momento, nada clara. Se le han dado numerosas explicaciones:

1.0 ÜVERSTREET considera que la 'causa es un deficiente desarrollo del soporte cartilaginoso de la pared bronquial. Con la espiración la pared bronquial se colapsaría, impidiendo la salida de aire y produciéndose el enfisema. En algunos casos esta broncomalacia se nota )'a en el bronqtúo lobar, en otras es tan sólo _visible en los bronquios más pequeños por estudio histológico. STOVIN, a propósito de un caso estudiado muy concíen· zudamente a este respecto, encuentra el bronqtúo tronco prácticamente normal, mientras qtle en los bronquios más distales halla unos cartilagos de disposición longitudinal en forma de telaraña, muy tenues y degene­rados. Esta disposición anómala, no es la común de los fetos y los recién nacidos. El estudio de este autor concuerda con nuestro caso, en que el bronquio lobar era normal macroscópicamente, mientras que los bronquios secundarios, estudiados histológicamente, tenían un soporte cartilaginoso muy rudimentario. Estas alteraciones del cattilago de la pared bmnqtúal, se hallan en un gran porc·eJ'Jtaje (entre un 40-60 %) de los casos estttcliados.

2.0 RoBERTSON y JAMES consideran como posible ca\ISa de este enfi· serna obstructivo, la existencia de pliegues en la mucosa bronquial, que dificultarían la salida del aire durante la espiración. Algunos autores con· sideran este hecho más una consecuencia del enfisema que una causa pro­ductora del mismo. En nuestro caso tales pliegues de la mucosa bronqtúal eran también bien visibles.

3.0 Numerosas causas extrínsecas que pueden provoca\· uiJa com· presión del bronquio lobar o induso del bronquio principal también hau sido descrit as. Como dijimos anteriormente las fuerzas respiratorias que actúan sobre los lóbulos inferiores son muy superiores a las que actúan sobre lo$ lóbulos superiores; por ello sería posible que una compresión sobre el bronquio principal produjese 1m enfisema del lóbulo superior Y no del inferior. Se han descrito como causas externas de compresión !Jronquial que han provocado un enfisema lobar gigante en lactantes el Ductus ArteriostJS (PoTTs), anomalías de las venas pulmonares (MoonE),

. un defecto en el mediastino anterior (Hou .. INGER y PoTTS), que provocó una hernia a través de él del lóbulo medio, con el consiguiente enfisema lobar, que no obstante no ser conegida aquélla, no produjo ningún otro lóbulo enfisematoso, anomalías de los arcos aórticos o de la arteria pul· manar (MoRSE), adenopatías, etc.

4.0 También se ha hablado de obstrucciones intrínsecas, como cuerpos extraños,. tumoraciones, etc. (RuBIN y cols, HARTEn).

5. BELSEY describe casos de enfisema lobar, como consecuencia de upa atresia del bronquio lobar superior, o bien un otificio lobar insuficiente.

XALAEARDER. sin embargo, no considera todas estas explicaciones pu· ramente mecánicas corno suficientemente satisfactoria¡¡. Pe su trabajo expe·

RAVENTÓS Y COLS. ENFISE:\!A PULMONAR 165

rimental concluye que a ambos lados de w1a obstrucción bronquial llega un momento en que las presiones intraluminales llegan a equilibrarse y entonces no peneh"a ya más aire en la zona distal a la obstrucción.

6.o }EWETI, ADLER y EuRENHAFT hacen hincapié sobre el hecho de que muchos de estos pacientes tuvieron un parto dificultoso y necesitaron de una reanimación respiratoria activa. Maniobras intempestivas en este respecto podrían ocasionar una rotura masiva de alvéolos. J.eWETT y ADLER refieren que de 42 casos revisados, en 21 hubo un p<1Jio difícil que nece­sitó de reanimación respiratoria.

7.0 BINET y NEZ.ELOFF, hablan de la posible acción de deformaciones torácicas, como el pecho en quilla.

8.0 WILLIAMS y SLOAN hablan de una posible aisfunción neuromus­cular de la pared bronquial, como causa desencadenante. SLOAN da gran importancia al asma, refiriendo que en dos casos de los suyos se trataba de niños asmáticos, que también presentaban antecedentes asmáticos fa­milia~:es. Algunos de estos casos mejoraban con ~drenaljna .

9.0 SANTY, BAtLt.Y y cols., así como Ru:sm y cols. y BóLANDE hablan del posible papel de t111a alteración de la pared alveolaT, en el sentido de una fibrosis de la misma o de una deposición anormal de tejido colágeno en las mismas, que predispondría a su ruptura. En nuestro caso se observaba un engrosamiento de los tabiques alveolares.

10.0 BRECKLER considera como una posible causa patogénica, un aporte sanguíneo insu6ciente a la zona afectada. Refiere que transplanta­do mesodermo torácico a la cámara anterior del ojo del cavia, se desarro­llaba tejido pulmonar no1mal, o bien tejido pulmonar enfisematoso, bron­quiectasias o quistes bronquiales, según el aporte sanguíneo que recibían.

. CLÍNICA. -La aparición de la sintomatología no suele presentarse inme­diatamente después del nacimiento. El intervalo libre, sin embargo, puede v~riar entre algunas semanas, algunos meses o pocos años. La sintomatolo­g~a suele ser progresiva, algunas veces con remisiones temporales como en n~estro caso. En ciertas ocasiones, como en este caso y en algunos des­cntos por SANTY y cols., SrrovrN, SLOAN, etc., existían antecedentes de infecciones respiratorias agudas, incluso neumonías. No obstante, en las ?reparaciones histológicas las alteraciones inflatnatmias no eran nunca muy mtensas, para pensar en una posible causa patogénica.

La sintomntolog)a clinica consiste en disnea y polipnea que pueden ~egar ~ ser muy intensas, :espira~ión s·ibllante . La ,cianosis t~nbién es tecuente. El cuadro progres¡vo puede llevar a la muerte del mn.o .

. ~ la exploración se OJlcuentra un hemitórax afecto timpánico a la per­cuswn. Pued~ e¡¡istir matidez en ]as bases como consecuencia ele encon­trarse atelectásico el parénquima restante. El rnurmttllo vesicular est~

166 ANALES. SECCIÓN C1RUCÍA

disminuido, pero se oyen abundantes sibilantes y roncus. La respíraci6n es silbante.

A rayos X se ve una zona biperclara, que puede simular un quiste congénito, aunque sus bordes no son tan precisos. Nunca existe un nivel y la imagen es bastante fija. En nuestro caso existe una radiografia prac­ticada un año antes de la que presentamos (fig. 1), que tiene exactamente la misma imagen. El diafragma puede estar descendido, y el mediastino está siempre desviado hacia el lado contrario, en un grado más o menos importante.

La broncoscopia suele ser poco significativa; SLOAN refiere un apla­namiento de las paredes bronquiales con la espiración. La broncografía tampoco aporta datos de interés y la angiocardioneumografía (SANTY y BAILLY) únicamente muestra tu1a u·ama vascular pulmonar muy pobre, lo que es típico de todo enfisema obstl-uctivo.

Cunso, TRATAMIENTO Y PRON6s·nco. - Si bien se ·han descrito casos de evolución "9enigna, al crecer el nifí.o (RoYEs, citado por FERRER y CLAREi' refiere un hallazgo necrópsico en un hombre de 39 afí.os, muerto por acci­dente), esto no es lo común. BAILLY refiere en su recopilación anterior a 1956, que de 49 casos recogidos y seguidos durante años, 15 no fueron operados, de los cuales fallecieron 9. De los 34 operados, 25 están com-pletamente curados, ninguno falleció como consecuencia inmediata de la '\ intervención, 4 fallecieron tardíamente después de la intervención y en 4 se obtuvo un resultado incompleto. J EWETT y ADL~R hacen tma nueva reco­pilación en 1958, con 40 casos; 5 fueron no operados, todos fallecieron. En 2 de estos 5 fue intentado un tratamiento con aspiración. De los 35 operados, l falleció a las 12 horas de neumonía del lóbulo restante y otro falleció tardíamente de enf}.sema progresivo. De los 33 restantes, 26 están asintomáticos, 3 tienen enfisema residual y en 4 se ha petdido su pista.

En España, conocemos la existencia de 4 casos. Dos no fueron operados y fallecieron. Dos fueron intervenidos, el de FEIUIEl,·PI y CLARET J el n ~testw y, por e1 momento~ están en perfectas condiciones.

El tratamiento de elección es la Jobectomía del lóbulo. En el caso ele que la lesión ocupe en el lazo izquierdo solamente el culmen y no afecte a la língula, creemos también aconsejable realizar una lobectomía, pues consideramos peligroso dejar abierto un plano intersegmentario en un en­fisema. KoRNGOLD refiere haber logrado la curación en dos casos media~1te simple aspiración. Sin embargo, todas las demás pruebas en este sentido t han sido fracasos. Esta conducta, además de poco efectiva, es 1nuy peligrosa 1 por las complicacion,es aéreas que puede provocar. ·

El pronóstico a larga distancia de los operados es bueno en la inmensa mayoría de los casos. St.OAN, RuBIN y cols., refieren que algunos de estos enfermitos intervenidos quizá ofrecen una mayor tendencia a presentar

RAVENTÓS Y COLS. ENFISEMA PULMONAll 167

discretas infecciones broncopulmonares. En algunos casos el proceso invo­lutivo enfisematoso es progresivo. En w1 ·caso de HozEL (citado por SToviN), fue preciso practicar una lobectomía inferior después de una supedor. NELSON, EimENHAFT y TA:SE'R describen casos de enfisema pro­gresivo, de difícil pronóstico. De todas f01mas hay que hacer constar aquí que la mayor parte de estos enfermos fueron operados en momentos de insuficiencia respiratoria aguda, que seguramente hubiese terminado con ellos, de no ser inte1·venidos. Las estadísticas de los casos en que se siguió una conducta expectante, son su$cientemente significativas a este respecto. Bn cambio una lobectom1a en un recién nacido o en un niño pequeño es una intervención sencilla y benigna y los resultados obtenidos con ella son i11fin.itamente superiores a los conseguidos con la expectativa.

SUMARIO - 1.0 Se presenta un caso de enfisema pulmonar hipertrófico localizado que afectaba el lóbulo superior derecho de un niño de 15 me­ses. La clínica era típica en este caso. Fue t¡:atado felizmente mediante una lobectomía del lóbulo afecto.

2.0 La anatomía patológica, tanto mac1·oscópica _como microscópica de este caso fue también característica. Además de un "megalóbulo", con gran destrucción de los espacios alveolares, se hallaron alteraciones carti­laginosas en la pared bronquial de los bronquios de pequeño calibre. El bronquio lobar aparecía normal macroscópicamente. También se encon­traron pliegues en la mucosa bronquial y flbrosis en los tabiques interal­veolares.

3.0 Se discute la patogenia de esta lesión, así como su sintornatología clínica y sus posibilidades diagnósticas.

4.o Se estudian la evolución clínica y sus posibilidades terapéuticas y su pronóstico. De ello se concluye que la mejor terapéutica es la resección de la ?:ona afecta, ya que con ello se obtienen una supervivencia y unos resultados clínicos a distancia inflrutamente superiores a los obtenidos con una conducha. expectante.

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